Intramyometrální gravidita po hysteroskopické resekci reziduí – kazuistika

Intramyometrial pregnancy after hysteroscopic resection of retained products of conception – a case report

Objective: The aim of this study is to report a case of intramyometrial gravidity after hysteroscopic resection of retained products of conception. Case report: We report the case of a 35-year old woman who presented at 7 weeks gestation with abdominal pain in the right iliac fossa, having had caesaren section 6 months ago. She underwent hysteroscopic resection of retained products of conception 6 weeks after casesarean section. The woman was submitted to two-and three-dimensional transvaginal ultrasound. Sonography revealed intramural ectopic pregnancy. Subsequently, we decided to perform a laparoscopic artery occlusion and removal of pregnancy with adequate multiple layer closure of the myometrial defect. Conclusion: Conservative laparoscopic surgery can be used successfully in patients with intramyometrial pregnancy. Even though the intramural pregnancy is a very rare type of ectopic pregnancy, it should be kept in mind by gynecologists because it can become a life-threatening condition. Early diagnosis helps to preserve future fertility.

Keywords:

hysteroscopy – intramyometrial gravidity – retained products of conception

Autori: K. Hlinecká ; Z. Lisá ; A. Richtárová ; D. Kužel
Pôsobisko autorov: Gynekologicko-porodnická klinika 1. LF UK a VFN v Praze
Vyšlo v časopise: Ceska Gynekol 2022; 87(1): 35-39
Kategória: Case Report
doi: https://doi.org/10.48095/cccg202235

Súhrn

Cíl studie: Kazuistika pacientky s intramyometrální graviditou s anamnézou hysteroskopické transcervikální resekce reziduí po císařském řezu. Kazuistika: Žena, 35 let, byla vyšetřena 6 měsíců po císařském řezu pro silné bolesti břicha. Anamnesticky u ní byla provedena transcervikální resekce reziduí 6 týdnů po císařském řezu. Bolest lokalizovala převážně do levého hypogastria. Ultrazvukové vyšetření 2D a 3D ukázalo vitální intramyometrální graviditu v 7. týdnu. Vzhledem k stupňujícím se bolestem a stanovené diagnóze byla pacientka referována k laparoskopické okluzi uterinních arterií a fertilitu zachovávající operaci s adekvátní rekonstrukcí stěny dělohy. Závěr: Laparoskopie je vhodným operačním přístupem k řešení intramyometrální gravidity. I když se intramurální gravidita řadí mezi vzácné varianty ektopické gravidity, je důležité na tuto diagnózu myslet, jelikož může vést až k život ohrožujícímu krvácení.

Klíčová slova:

hysteroskopie – intramyometrální gravidita – rezidua po porodu

Úvod

Intramyometrální gravidita (IMG) se řadí mezi vzácné formy ektopické gravidity, tvoří méně než 1 % těchto gravidit [1]. První zmínka se datuje do roku 1913 [2]. Gravidita je lokalizována intramyometrálně bez jakéhokoli spojení s dutinou děložní, vejcovodem či oblým vazem. K nidaci dochází v místech porušené endomyometrální junkce, s invazí trofoblastu a implantací embrya intramyometrálně [3,4]. Etiologie není zcela objasněna. Nejvíce rizikovým faktorem je předešlý operační zákrok, jako je kyretáž, hysteroskopický resekční výkon, myomektomie, císařský řez či provedení in vitro fertilizace (IVF – in vitro fertilisation) s přenosem embryí (ET – embryo transfer). Je popisován i případ pacientky s adenomyózou stěny dělohy bez předchozího zákroku, což plyne z etiopatogeneze tohoto benigního onemocnění [5–7].

Intramyometrální gravidita může být asymptomatická až do 10. týdne gravidity. Počátečními příznaky se neliší od fyziologické gravidity. Mezi nejčastější patří spotting (slabé krvácení, špinění) a bolesti v podbřišku. Gestační váček se postupně zvětšuje a ztenčuje vrstvu myometria, což může vést až k ruptuře dělohy a masivnímu krvácení. Hemoperitoneum s nasedajícím hypovolemickým šokem nastává zejména v 11.–12. gestačním týdnu [8]. Až do roku 1990 byl tento život ohrožující stav zpravidla řešen hysterektomií [9]. Postupem času a vývojem ultrasonografické diagnostiky se ovšem daří tuto diagnózu včas určit a předejít hysterektomii ve fertilním věku.

Terapeutické postupy se v literatuře různí. Někteří autoři navrhují laparoskopickou excizi ektopicky uložené gravidity a zároveň lokální aplikaci metotrexátu (MTX) do postiženého myometria před provedením sutury [10]. Další možností je excize ložiska z minilaparotomie. Podání MTX se využívá od roku 1980. Primárně bylo určeno k léčbě asymptomatické gravidity v jizvě. Poté bylo jeho použití rozšířeno a využito i k léčbě intramyometrální gravidity. MTX se podává systematicky i lokálně. Podmínkou pro systematické podání MTX je klinicky asymptomatický, hemodynamicky stabilní stav pacientky. Laboratorní hodnota b-hCG (choriogonadotropin + beta podjednotka) by neměla být > 5 000 mIU/l, jaterní a renální funkce by měly být v normě. Terapie MTX je obecně doporučena u gravidit bez akce srdeční. Popsaný ultrazvukový rozměr útvaru by neměl být > 4 cm. V klinické praxi se využívá jednodávkové a vícedávkové schéma. MTX je analog kyseliny listové, inhibuje enzym (dihydrofolát reduktázu), který kyselinu listovou metabolizuje, a brání tak syntéze DNA, čímž zabraňuje dělení buněk embrya a trofoblastu. Dávka využívaná k léčbě je 50 mg/m²/kg. Součástí vícedávkového režimu je taktéž podání antimetabolitu MTX – leukovorinu (kyselina folinová), který chrání zdravé buňky před jeho cytotoxický účinkem [11,12].

Kazuistika

V roce 2020 byla 35letá žena vyšetřena na gynekologické ambulanci pro silné bolesti břicha. Bolest lokalizovala převážně do levého hypogastria. Charakter bolesti byl kontinuální, bez závislosti na poloze, pohybu, činnosti. Dyschezie, dysurie, dyspareunie či dysmenoreu negovala, menstruační cyklus udávala dosud pravidelný, nyní ovšem amenorea 7+3. Doma provedený těhotenský test byl pozitivní. Roku 2019 byl u pacientky proveden císařský řez s následnou transcervikální hysteroskopickou resekcí pro rezidua 6 týdnů po porodu. Při palpačním gynekologickém vyšetření udávala největší bolestivost v levé hraně děložní. Pacientka podstoupila 2D a 3D ultrazvukové vyšetření (UZ), které odhalilo diagnózu vitální intramyometrální gravidity o temenokostrční délce (CRL – crown-rump length) odpovídající grav. hebd. 7+3 (obr. 1, 2). Laboratorní vyšetření ukázalo elevaci hCG 3 214 IU/l, ostatní laboratorní parametry byly negativní. Vzhledem k bolestivosti a neukončeným reprodukčním plánům bylo u pacientky preferováno chirurgické řešení ve formě laparoskopické fertilitu šetřící operace. Abychom předešli peroperačně větší krevní ztrátě, byla nejprve provedena laparoskopická okluze uterinních arterií (LUAO – laparoscopic uterine artery occlusion) s následnou enukleací ektopicky uložené gravidity a adekvátní rekonstrukcí stěny dělohy [13].

Obr. 1, 2. Ultrazvukové vyšetření zobrazující intramyometrální ektopickou graviditu
s vitálním embryem. Ultrazvukový snímek znázorňující intramurální mimoděložní
těhotenství s embryem v gestačním vaku s viditelným srdečním
tepem.<br>
Fig. 1, 2. Ultrasound examination showing intramyometric ectopic pregnancy
with a vital embryo. Ultrasound image showing an intramural ectopic pregnancy
with an embryo in a gestational heartbeat bag. — Obr. 1, 2. Ultrazvukové vyšetření zobrazující intramyometrální ektopickou graviditu s vitálním embryem. Ultrazvukový snímek znázorňující intramurální mimoděložní těhotenství s embryem v gestačním vaku s viditelným srdečním tepem.
Fig. 1, 2. Ultrasound examination showing intramyometric ectopic pregnancy with a vital embryo. Ultrasound image showing an intramural ectopic pregnancy with an embryo in a gestational heartbeat bag.

Tato operace je prováděna kompletně laparoskopicky. K provedení tohoto výkonu je nutné kvalitní instrumentárium a zkušenost operačního týmu. Pacientka je uvedena do celkové anestezie, nastavena do Trendelenburgovy polohy, horní a dolní končetiny jsou fixovány, vč. zajištění ramenních opěr, dále je nutné zajištění uzemnění pacientky svodnou elektrodou při použití monopolárních nástrojů. Dle velikosti dělohy a dalších anamnestických údajů je provedena insuflace sub- či supraumbilikálně pomocí Veressovy jehly. Úvodní rychlost insuflace by se měla postupně zvýšit na průtok 2,5–3 l za min. Plnicí tlak je nastaven na 12 mmHg, některé školy zvyšují tlak pro úvodní zavedení troakaru až na 25 mmHg, což samozřejmě není vhodné u obézních a interně zatížených pacientek. Hodnotu insuflačního tlaku zvyšujeme pouze krátkodobě a po dohodě s přítomným anesteziologem. Použití tlaku > 20 mmHg je hemodynamicky nebezpečné z hlediska ventilačních obtíží, perfuze nitrobřišních orgánů a přetrvávající svalové distenze [11,12].

Pod vizuální kontrolou jsou zavedeny ostatní 5mm a 10mm porty, dva porty v medioklavikulární čáře vlevo pro operatéra, přičemž 10mm port je umístěn kaudálně v levém hypogastriu, z důvodu extrakce patologické tkáně. Peroperačně jsme zjistili patologické vyklenutí v oblasti zadní stěny děložní vlevo. Nejprve provádíme LUAO. V úvodním kroku přistupujeme k otevření retroperitonea v trojúhelníku určeném anteriorně ligamentem teres, mediodorzálně ligamentem infundibulo-pelvicum a laterálně hranicí vymezenou průběhem vasa iliaca externa. Pomocí tupé a ostré preparace otevíráme paravezikální a obturatorní fossu. Poté si ozřejmíme průběh ligamentum umbilicale mediale, tahem směrem k přední stěně břišní, a postupně skeletizujeme průběh artery uterina. Po vizualizaci ureteru a jeho mediálním odsunutí je možno bezpečně přerušit průběh artery uterina pomocí bipolárního disektoru nebo harmonického skalpelu [14,15].

Poté přistupujeme k excizi patologické intramyometrální gravidity. V místě nejvyššího vyklenutí provádíme vertikální řez až k dosažení patologické tkáně (obr. 3). Poté pomocí grasperu extrahujeme IMG. Sutura myometria je provedena intrakorporálně ve dvou vrstvách (obr. 4). Výkon proběhl bez komplikací. Pacientka byla následující den propuštěna do domácí péče. Histopatologické vyšetření definitivně potvrdilo diagnózu ektopické gravidity. Kontrolní pooperační ultrazvukové vyšetření pacientky popsalo dostatečně široké kompaktní myometrium (obr. 5).

Obr. 3. Peroperační snímek laparoskopicky
prováděného odstranění intramurální
gravidity. Perioperační
obraz laparoskopického odstranění
intramurálního těhotenství.<br>
Fig. 3. Perioperative image of laparoscopic
removal of intramural pregnancy.
Perioperative picture of laparoscopic
removal of intramural
pregnancy. — Obr. 3. Peroperační snímek laparoskopicky prováděného odstranění intramurální gravidity. Perioperační obraz laparoskopického odstranění intramurálního těhotenství.
Fig. 3. Perioperative image of laparoscopic removal of intramural pregnancy. Perioperative picture of laparoscopic removal of intramural pregnancy.

Obr. 4. Sutura myometria ve dvou
vrstvách. Šití myometria ve dvou
vrstvách.<br>
Fig. 4. Suture of myometry in two
layers. Sewing myometry in two layers. — Obr. 4. Sutura myometria ve dvou vrstvách. Šití myometria ve dvou vrstvách.
Fig. 4. Suture of myometry in two layers. Sewing myometry in two layers.

Obr. 5. Kontrolní ultrazvukový snímek po operaci. Pooperační ultrazvukové
vyšetření.<br>
Fig. 5. Follow-up ultrasound scan. Postoperative ultrasound examination. — Obr. 5. Kontrolní ultrazvukový snímek po operaci. Pooperační ultrazvukové vyšetření.
Fig. 5. Follow-up ultrasound scan. Postoperative ultrasound examination.

Diskuze

Vzhledem k narůstajícímu počtu intrauterinních zákroků a pokroku hysteroskopické a laparoskopické operativy je důležité myslet i na možnost vzniku IMG.

V literatuře dosud nebyl popsán případ intramurální gravidity po hysteroskopické resekci reziduí. Nicméně jakýkoli výkon na děložní svalovině, ať již laparoskopicky/laparotomicky, či hysteroskopicky provedený, významně zvyšuje riziko IMG v příští graviditě. Taktéž odkládání reprodukce do pozdějšího věku a využívání metod asistované reprodukce patří mezi významné rizikové faktory pro vznik ektopické gravidity [16].

Intramurální gravidita trvající déle než 10 týdnů predikuje vyšší riziko ruptury dělohy i hysterektomie. Ruptura je závažná komplikace, která vede k masivnímu krvácení. Chen et al ve své studii uvádí riziko ruptury až 16,1 %. Mezi rizikové faktory, které zvyšují její pravděpodobnost, patří předchozí operační zákrok na děloze, zejména v oblasti fundu dělohy. Těhotenství trvající déle než 10 týdnů zvyšuje riziko 7–8krát v porovnání s mladší graviditou [17].

Diagnostika je obvykle stanovena zkušeným sonografistou pomocí 2D UZ. K upřesnění nálezu můžeme využít 3D zobrazovací metodu, event. magnetickou rezonanci (MR – magnetic resonance). Tato poslední zmíněná diagnostická metoda nám umožňuje upřesnit umístění ektopické gravidity a určit její vztah k dutině děložní. T2 vážené zobrazení (WI – weighted imaging) je vysoce senzitivní a přesné [18].

Terapeutické postupy se v literatuře různí. Někteří autoři navrhují laparoskopickou excizi ektopicky uložené gravidity a zároveň lokální aplikaci MTX do postiženého myometria před provedením sutury [10]. Prognóza ektopicky uložených plodů není příznivá. Je ale popsána kazuistika, kdy abdominálně lokalizovaná gravidita úspěšně pokračovala až do 26. gestačního týdne, kdy byl pro silné bolesti proveden císařský řez s hysterektomií [19]. V případě intramyometrální gravidity jsou v literatuře popsány dva případy, kdy žena úspěšně donosila těhotenství až do 30. a 37. týdne. V obou případech došlo po porodu k život ohrožujícímu krvácení, které vedlo k nutnosti provedení hysterektomie [8,20].

Pokud jsme schopni diagnostikovat intramyometrální graviditu včas, můžeme předejít fatálním komplikacím. Abychom zamezili velkým perioperačním krevním ztrátám, které v případě déletrvající gravidity jistě hrozí, a tím si zlepšili podmínky pro provedení výkonu se zachování dělohy, můžeme před operačním výkonem pacientku referovat k dočasné transfemorální okluzi aorty či embolizaci uterinních arterií. Suong Li et al popsali případ 20leté ženy, kdy UZ a MR odhalilo intramyometrálně uloženou graviditu v 18+5 týdnu. Před výkonem u pacientky provedli dočasnou transfemorální okluzi aorty. Tato alternativa klasické embolizace uterinních arterií se zdá být vhodným doplňujícím řešením před chirurgickou excizí, zvláště ve II. trimestru [21].

Závěr

Vzhledem k zvyšujícímu se počtu výkonů na děložní svalovině bychom na tuto diagnózu měli pomýšlet a být informováni o možnostech terapie. Léčba musí být individualizovaná a přizpůsobena přání pacientky ohledně budoucí fertility. Včasná diagnóza je důležitá. Čím dříve je určena, tím spíše můžeme předejít potenciálním komplikacím.

ORCID autorů

K. Hlinecká 0000-0002-8452-8333

Z. Lisá 0000-0003-4961-7063

A. Richtárová 0000-0001-7635-4858

D. Kužel 0000-0003-4262-9766

Doručeno/Submitted: 13. 12. 2021

Přijato/Accepted: 20. 12. 2021

MUDr. Kristýna Hlinecká

Gynekologicko-porodnická klinika

1. LF UK a VFN v Praze

Apolinářská 18

128 00 Praha 2

Kristyna.Hlinecka2@vfn.cz

Zdroje

1. Glass T, Smith P, Hodges R et al. Intramural pregnancy presenting in a patient with tuberous sclerosis. J Clin Ultrasound 2010; 38 (7): 393–396. doi: 10.1002/jcu.20721.

2. Kong L, Mao N, Shi Y et al. Diagnosis and management of intramural ectopic pregnancy in the second trimester-a case report. BJR Case Rep 2017; 3 (4): 20160095. doi: 10.1259/bjrcr.20160095.

3. Khalifa Y, Redgment CJ, Yazdani N et al. Intramural pregnancy following difficult embryo transfer. Hum Reprod 1994; 9 (12): 2427–2428. doi: 10.1093/oxfordjournals.humrep.a138463.

4. McGowan L. Intramural pregnancy. JAMA 1965; 192 (7): 637–639. doi: 10.1001/jama.1965.03080200055023.

5. Emge LA. The elusive adenomyosis of the uterus. Its historical past and its present state of recognition. Am J Obstet Gynecol 1962; 83: 1541–1563. doi: 10.1016/0002-9378 (62) 90170-9.

6. Choi DH, Kwon H, Kim YS et al. Intramural pregnancy associated with adenomyosis after in vitro fertilization and embryo transfer: a case report. J Reprod Med 2009; 54 (4): 255–258.

7. Azzis R. Adenomyosis: current perspectives. Obstet Gynecol Clin North Am 1989; 16 (1): 221–235.

8. Fait G, Goyert G, Sundareson A et al. Intramural pregnancy with fetal survival: case history and discussion of etiologic factors. Obstet Gynecol 1987; 70 (3 Pt 2): 472–474.

9. Falfoul A Jadoui A, Bellasfar M et al. Intramural pregnancy: a case report. J Gynecol Obstet Biol Reprod (Paris) 1992; 21 (6): 641–643.

10. Takeda A, Manabe S, Mitsui T et al. Management of patients with ectopic pregnancy with massive hemoperitoneum by laparoscopic surgery with intraoperative autologous blood transfusion. J Minim Invasive Gynecol 2006; 13 (1): 43–48. doi: 10.1016/j.jmig.2005.09.100.

11. Bachman EA, Barnhart K. Medical management of ectopic pregnancy: a comparison of regimens. Clin Obstet Gynecol 2012; 55 (2): 440–447. doi: 10.1097/GRF.0b013e3182510a73.

12. Zdeňková A, Fanta M, Calda P. Metotrexát v léčbě ektopické gravidity. Actual Gyn 2015; 7: 27–32.

13. Horák P, Mára M, Dundr P et al. Ischemizující metody léčby děložních myomů. Ceska Gynekol 2009; 74 (4): 262–268.

14. Holub Z. Laparoskopická okluze děložních tepen. In: Mára M (ed). Děložní myomy. Praha: Grada Publishing 2009.

15. Kubínová K, Mára M, Novotná M et al. Laparoskopická konzervativní léčba děložních myomů. Ceska Gynekol 2012; 77 (4): 326–330.

16. Muller V, Makhmadalieva M, Kogan I et al. Ectopic pregnancy following in vitro fertilization: meta-analysis and single-center experience during 6 years. Gynecol Endocrinol 2016; 32 (Suppl 2): 69–74. doi: 10.1080/09513590.2016.1232550.

17. Chen X, Gao L, Yu H et al. Intramural ectopic pregnancy: clinical characteristics, risk factors for uterine rupture and hysterectomy. Front Med (Lausanne) 2021; 8: 769627. doi: 10.3389/fmed.2021.769627.

18. Yoshigi J, Yashiro N, Kinoshita T et al. Diagnosis of ectopic pregnancy with MRI: efficacy of T2*-weighted imaging. Magn Reson Med Sci 2006; 5 (1): 25–32. doi: 10.2463/mrms.5.25.

19. Elías Estrada JC, Huerta Sáenz IH, Campos Del Castillo KB et al. Embarazo ectópico abdominal: reporte de dos casos. Rev Peru Ginecol Obstet 2021; 67 (1): 1–5. doi: 10.31403/rpgo.v67i2306.

20. Petit L, Lecointre C, Ducarme G. Intramural ectopic pregnancy with live birth at 37 weeks of gestation. Arch Gynecol Obstet 2013; 287 (3): 613–614. doi: 10.1007/s00404-012- 2549-2.

21. Li S, Liu H, Li X et al. Transfemoral temporary aortic balloon occlusion in surgical treatment of second trimester intramural ectopic pregnancy. J Obstet Gynaecol Res 2016; 42 (6): 716–718. doi: 10.1111/jog.12968.