Krční hematom způsobený adenomem příštítného tělíska

Cervical hematoma caused by parathyroid adenoma

The case report describes an unusual case of the resistance of the neck caused by bleeding into the parathyroid adenoma. A 72-year-old female patient was examined for resistance of the neck, differential diagnosis was a thyroid tumor. At the same time, primary hyperparathyroidism was confirmed by the patient. During surgery, a rigid node corresponding to the haemorrhagically altered parathyroid adenoma was removed from the cervical incision. Although the cause of the resistance of the neck is rarely the parathyroid adenoma, the endocrinologist or surgeon should think of it.

Keywords:

adenoma – primary hyperparathyroidism – hypercalcemia

Autori: P. Libánský ¹; S. Adámek ¹; Petr Bauer ² ; M. Grega ³; A. Ozaniak ¹; V. Richterová ⁴; R. Lischke ¹
Pôsobisko autorov: III. chirurgická klinika 1. LF UK a FN Motol, Praha ¹; Interní oddělení, Krajské zdravotní a. s. – Nemocnice Děčín, o. z. ²; Ústav patologie a molekulární medicíny 2. LF UK a FN Motol, Praha ³; Endokrinologická ambulance, Děčín ⁴
Vyšlo v časopise: Otorinolaryngol Foniatr, 69, 2020, No. 2, pp. 95-98.
Kategória: Case Reports

Súhrn

V kazuistice popisujeme neobvyklý případ rezistence na krku, jehož příčinou bylo zakrvácení do adenomu příštítného tělíska. 72letá pacientka byla vyšetřena pro rezistenci na krku, v diferenciální diagnostice bylo uvažováno o nádoru štítné žlázy. Zároveň byla u pacientky biochemicky diagnostikována primární hyperparatyreóza. Při operaci byl z krční incize odstraněn tuhý uzel odpovídající hemoragicky změněnému adenomu příštítného tělíska. Ačkoliv příčinou tuhé rezistence na krku je zřídka adenom příštítného tělíska, měl by na ni endokrinolog či chirurg pomýšlet.

Klíčová slova:

primární hyperparatyreóza – adenom – hyperkalcemie

ÚVOD

Onemocnění příštítných tělísek je třetí nejčastější endokrinní onemocnění a projeví se jako hypoparatyreóza či hyperparatyreóza. Hyperparatyreózu můžeme dále dělit na primární, sekundární a terciální a někdy kvartérní. Příčinou primární hyperparatyreózy je nejčastěji adenom, méně často hyperplazie a zřídkakdy karcinom. Adenom příštítného tělíska je tedy dobře známá příčina primární hyperparahyreózy, ale krvácení do adenomu příštítného tělíska, ať už normálního, či patologicky změněného je velmi vzácný projev primární hyperparatyreózy. Smyslem této kazuistiky je poukázat na možnost krvácení do adenomu příštítného tělíska a jeho důsledky.

KAZUISTIKA

Na III. chirurgické klinice 1. LF UK a FN Motol Praha je ročně operováno 200 pacientů pro primární hyperparatyreózu. Masivní akutní krvácení do adenomu příštítného tělíska se mezi našimi 2 587 pacienty vyskytlo v jednom případě. Jednalo se o 72letou pacientku, která byla vyšetřena pro rezistenci na krku vpravo. Pacientka měla před třemi měsíci již za sebou jednu ataku krvácení do měkkých tkání na krku. Tehdy i nyní se vyskytla rychle rostoucí rezistence na krku, dysfonie, lehký pocit ztíženého dechu, zhoršené polykání. V osobní anamnéze byla pacientka po hluboké žilní trombóze, léčila se s cukrovkou II. typu, vysokým krevním tlakem a s obezitou. Před atakou krvácení užívala antikoagulační preparáty pro hlubokou žilní trombózu. Při objektivním vyšetření byl patrný na krku vpravo hmatný uzel o velikosti přibližně 30 × 40 mm, tuhý, nepohyblivý, bez fixace ke kůži. Laryngoskopicky byl popsán hematom laterální stěny hypofaryngu, hlasivky hybné. V laboratorním obrazu normální parametry štítné žlázy (fT4 18,86 pmol/l; TSH 0,2 m U/l), ale vysoká hladina celkového vápníku (3,00 mmol/l) a vysoká hladina parathormonu (180,1 pg/ml). Sonografické vyšetření popsalo uzlovou přestavbu štítné žlázy s progresí velikosti pravého laloku štítné žlázy. Podle punkčního vyšetření bylo vysloveno podezření na folikulární neoplazii – podle Bethesda systému (2010) kategorie č. IV. Vyšetření CT ukazovalo prokrvácený tumor na krku vpravo (obr. 1). Diferenciálnědiagnosticky přicházel do úvahy maligní tumor štítné žlázy s primární hyperparatyreózou. Pacientka byla indikována k revizi krku. Operační revize prokázala tumor v těsném vztahu ke štítné žláze, který byl resekován s pravým lalokem štítné žlázy (obr. 2). Peroperační vyšetření tumoru o velikosti 45 × 35 × 30 mm potvrdilo regresivně změněnou tkáň hyperplastického příštítného tělíska. Peroperačně poklesl intaktní parathormon z 37,56 pmol/l na 12,19 pmol/l za 10 minut po odstranění tumoru. Při operaci vzhledem k suspektní malignitě byla provedena totální tyreoidektomie. Pooperační hladina celkového vápníku denně klesala: 2,37… 2,15 … 2,07 mmol/l.

**Obr. 1. CT vyšetření: prokrvácený tumor vpravo prevertebrálně a mezi tracheou a štítnou žlázou**

Peroperační nález: prokrvácený nádor – adenom příštítného tělíska –
v těsném kontaktu se štítnou žlázou — **Obr. 2. Peroperační nález: prokrvácený nádor – adenom příštítného tělíska – v těsném kontaktu se štítnou žlázou**

V definitivním histologickém vyšetření byl popsán obraz hyperplastického příštítného tělíska s nodulárně uspořádanými formacemi endokrinních buněk, bez tukové tkáně. V tělísku byly masivní čerstvé hemoragické změny s hemoragickými pseudocystami, s destrukcí parenchymu příštítného tělíska (obr. 3). Celá léze naléhala na parenchym pravého laloku štítné žlázy, který byl částečně regresivně změněný a atrofický, avšak bez známek infiltrativního procesu. Na základě klinického obrazu a histologického vyšetření byl nález interpretován jako masivní opakované krvácení do adenomu příštítného tělíska. Maligní nádor štítné žlázy nebyl prokázán.

**Obr. 3. Histologické vyšetření: patologicky zvětšené příštítné tělísko se stěnou hemoragické pseudocysty**

Pooperačně pacientka byla revidována pro krvácení, propuštěna do domácího ošetřování 3. pooperační den. Pacientka byla bez parestezií, fonace správná, stehy odstraněny 7. pooperační den. Půl roku po operaci je pacientka bez obtíží, hladina vápníku a parathormonu v normě, pacientka je na substituční terapii hormony štítné žlázy.

DISKUSE

Etiologie spontánního krvácení z příštítného tělíska není přesně známa, neboť se jedná o ojedinělé případy (6, 17). V dostupné literatuře se předpokládá nepoměr růstu buněk adenomu a jeho cévního zásobení, což má za následek vyšší náchylnost k nekrotizaci a následným hemoragickým komplikacím (1). Za potenciální rizikové faktory se považuje trauma, antikoagulační léčba a léčba nesteroidními antirevmatiky (4). Jedním z rizikových faktorů může být také arteriální hypertenze, která může vzniknout i v souvislosti s primární hyperparatyreózou (2). Manifestace krvácení může být intrakapsulární, často však dochází k porušení relativně křehkého pouzdra a tím i k extrakapsulárnímu krvácení (17).

Krvácení z adenomu příštítného tělíska (zejména extrakapsulární) se projevuje poměrně rychlým nárůstem rezistence na krku s objemným hematomem. Klinické příznaky závisí na velikosti a lokalizaci hematomu a zahrnují příznaky z komprese okolních struktur. Pacienti většinou mají náhle vzniklou bolest na krku, provázenou rezistencí, dysfagie z útlaku jícnu, dysfonie z útlaku nervus laryngeus recurrens a také dechové obtíže z útlaku průdušnice (13). V extrémních případech se může krvácení propagovat do mediastina (16, 19).

Při punkci dojde k nasátí krevní tekutiny, která je bakteriologicky negativní. Punkce cystického útvaru pod sonografickou kontrolou bývá někdy negativní i z hlediska potvrzení adenomu příštítného tělíska (10), někdy je vhodné ji doplnit o vyšetření intaktního parathormonu v punktátu. V laboratoři je přítomna hyperkalcemie, hypofosfatemie a elevace parathormonu.

Zajímavé jsou případy, kdy dojde po krvácení k hemoragické nekróze adenomu, následuje hypokalcemie a zlepšení či vymizení hyperparatyreózy (11). Tento stav je některými autory nazýván jako tzv. autoparatyroidektomie (12, 18). U většiny pacientů po této tzv. proběhlé autoparatyreoidektomii dochází k recidivě onemocnění, v období několika měsíců (3, 7, 9). Toto bývá dáno působením reziduální tkáně adenomu nebo jeho následnou regenerací (14). Otázkou tedy zůstává, zda neprovést chirurgickou paratyreoidektomii před recidivou onemocnění.

Zobrazovací metody, jako je USG, CT či NMR, nám mohou pomoci určit diagnózu, zobrazit anatomické struktury a stanovit příčinu krvácení. Podobné příznaky může mít krvácení do cysty štítné žlázy (17) nebo akutní tyreoiditida, ale žádné z těchto onemocnění nebývá spojeno s hyperkalcemií a hyperparatyreózou. Diferenciálnědiagnosticky je tedy potřeba odlišit onemocnění štítné žlázy (8), u krvácení do mediastina pak jinou možnou etiologii, jako je disekce aorty či syndrom horní duté žíly (16).

Pohled na řešení krvácení do příštítného tělíska se v literatuře různí a vzhledem k raritnímu výskytu je preferován individuální přístup. U pacientů s nekomplikovaným hematomem je indikován konzervativní postup a následně plánovaná operace příštítných tělísek (15), eventuálně doplnění o akutní evakuaci hematomu (5). Jiné práce, zejména s přihlédnutím k riziku opakovaného krvácení a vzniku akutních komplikací doporučují co nejrychlejší operační řešení (6, 17).

Dalším aspektem je přístup k pacientům s konzervativním řešením hematomu doprovázeným remisí hyperparatyreózy, která může být přechodná při popisované (nekompletní) autoparatyreoidektomii. Zde se nabízí otázka plánování včasného operačního řešení, nebo až po případné recidivě hyperkalcemie a s tím spojené další komplikace (5, 7).

Jelikož ruptura pouzdra příštítného tělíska může vést k diseminaci buněk příštítného tělíska, a tím i k recidivě onemocnění, někteří autoři doporučují odstranění příštítného tělíska s okolními tkáněmi (8). Akutní evakuace hematomu může být doporučována při respirační insuficienci, hyperkalcemické krizi či při aktivním krvácení (4). Výsledky definitivního operačního řešení jsou více než uspokojivé.

ZÁVĚR

Krvácení z adenomu příštítného tělíska je vzácné onemocnění, ale může být provázeno vážnými komplikacemi. Důležitými znaky pro stanovení diagnózy je zvýšená hladina vápníku, zvýšená hladina parathormonu a lokalizace hematomu. V některých případech může dojít následkem nekrózy k tzv. autoparatyreodektomii a zdánlivému spontánnímu vyléčení primární hyperparatyreózy. Ovšem za předpokladu jednoznačné diagnózy primární hyperparatyreózy je indikována chirurgická léčba s odstraněním příčiny onemocnění. Chirurgické řešení je definitivní a účinné.

Prohlášení o střetu zájmů

Autor práce prohlašuje, že v souvislosti s tématem, vznikem a publikací tohoto článku není ve střetu zájmů a vznik ani publikace článku nebyly podpořeny žádnou farmaceutickou firmou. Toto prohlášení se týká i všech spoluautorů.

Do redakce došlo dne: 5. 11. 2019

Přijato k publikaci dne: 5. 12. 2019

Adresa ke korespondenci:

MUDr. Petr Libánský, Ph.D.

III. chirurgická klinika 1. LF UK a FN Motol

V Úvalu 84

150 06 Praha 5

e-mail: libanskyp@seznam.cz

Zdroje

1. van den Broek, J., Poelman, M., Wiarda, B.M., et al.: Extensive cervicomediastinal hematoma due to spontaneous hemorrhage of a parathyroid adenoma: a case report. J Surg Case Rep, 2015, 5, s. 1–3.

2. Broulík, P., Adámek, S., Libánský, P., et al.: Changes in the pattern of primary hyperparathyroidism in Czech Republic. Prague Med Rep, 116, 2015, 2, s. 112–121.

3. Cetani, F., Ambrogini, E., Faviana, P., et al.: Spontaneous short-term remission of primary hyperparathyroidism from infarction of a parathyroid adenoma. J Endocrinol Invest, 27, 2004, 7, s. 687–690.

4. Huang, J., Soskos, A., Murad, S. M., et al.: Spontaneous hemorrhage of a parathyroid adenoma into the mediastinum. Endocr Pract, 18, 2012, 4, s. 57–60.

5. Chaffanjon, P. C., Chavanis, N., Chabre, O., et al.: Extracapsular hematoma of the parathyroid glands. World J Surg, 27, 2003, 1, s. 14–17.

6. Ilyicheva, E.: Spontaneous cervical-mediastinal hematoma caused by hemorrhage into parathyroid adenoma: A clinical case. Int J Surg Case Rep, 6C, 2015, s. 214–217.

7. Kataoka, K., Taguchi, M., Takeshita, A., et al.: Recurrence of primary hyperparathyroidism following spontaneous remission with intracapsular hemorrhage of a parathyroid adenoma. J Bone Miner Metab, 26, 2008, 3, s. 295–297.

8. Kihara, M., Yokomise, H., Yamauchi, A., et al.: Spontaneous rupture of a parathyroid adenoma presenting as a massive cervical hemorrhage: report of a case. Surg Today, 31, 2001, 3, s. 222–224.

9. Kovacs, K. A., Gay, J. D.: Remission of primary hyperparathyroidism due to spontaneous infarction of a parathyroid adenoma. Case report and review of the literature. Medicine (Baltimore), 77, 1998, 6, s. 398–402.

10. Lukáš, J., Prokopová, P., Hintnausová, B.: Diagnostické úskalí cysty příštíného tělíska. Otorinolaryngol Foniatr, 61, 2012, s. 195–197.

11. Natsui, K., Tanaka, K., Suda, M., et al.: Spontaneous remission of primary hyperparathyroidism due to hemorrhagic infarction in the parathyroid adenoma. Intern Med, 35, 1996, 8, s. 646–649.

12. Nylen, E., Shah, A., Hall, J.: Spontaneous remission of primary hyperparathyroidism from parathyroid apoplexy. J Clin Endocrinol Metab, 81, 1996, 4, s. 1326–1328.

13. Korkis, A. M., Miskovitz, P. F.: Acute pharyngoesophageal dysphagia secondary tospontaneous hemorrhage of a parathyroid adenoma. Dysphagia, 8, 1993, 1, s. 7–10.

14. Lucas, D. G. Jr., Lockett, M. A., Cole, D. J.: Spontaneous infarction of a parathyroid adenoma: two case reports and review of the literature. Am Surg, 68, 2002, 2, s. 173–176.

15. Shinomiya, H., Otsuki, N., Takahara, S., et al.: Parathyroid adenoma causing spontaneous cervical hematoma: two case reports. BMC Res Notes, 26, 2015, 8, s. 726.

16. Simcic, K. J., McDermott, M. T., Crawford, G. J., et al.: Massive extracapsular hemorrhage from a parathyroid cyst. Arch Surg, 124, 1989, 11, s. 1347–1350.

17. Ulrich, L., Knee, G., Todd, C.: Spontaneous cervical haemorrhage of a parathyroid adenoma. Endocrinol Diabetes Metab Case Rep, 2015, 5, s. 1–5.

18. Wootten, C. T., Orzeck, E. A.: Spontaneous remission of primary hyperparathyroidism: a case report and meta-analysis of the literature. Head Neck, 28, 2006, 1, s. 81–88.

19. Yoshimura, N., Mukaida, H., Mimura, T., et al.: A case of an acute cervicomediastinal hematoma secondary to the spontaneous rupture of a parathyroid adenoma. Ann Thorac Cardiovasc Surg, 20, 2014, Suppl, s. 816–820.