Enterální cystická duplikatura rekta v peripartálním období

Enteral cystic duplicature in peripartum period – case report

Objective: Author demonstrates case of enteral cystic duplicature located between coccyx and rectum in peripartal period.

Design: Case report.

Setting: Masarykova městská nemocnice, Jilemnice.

Subject and method: Case of enteral cystic duplicature in adult, 25–29 year female, first case after natural birth, second one in the end of second pregnancy. Open surgical solution with exstirpation.

Conclusion: Cystic duplication of the rectum belongs to congenital anomalies, rarely occurring even in adulthood. The second opinion and quality preoperative diagnostics played a key role in the case, leading in both cases to primary, complete exstirpation, without any reoperation or complications. The surgical approach was chosen parasacral section, laterally differentiated according to the location of the dominant part of the cyst.

Keywords:

enteral cystic duplicature – parasacral section

Autori: Š. Opluštil
Pôsobisko autorov: Gynekologicko-porodnické oddělení, Masarykova městská nemocnice, a. s., Jilemnice, primář MUDr. Z. Vocásek
Vyšlo v časopise: Ceska Gynekol 2020; 85(2): 120-123
Kategória: Kazuistika

Súhrn

Cíl: Popis enterální cystické duplikatury v peripartálním období.

Typ studie: Kazuistika.

Název a sídlo pracoviště: Masarykova městská nemocnice v Jilemnici.

Předmět studie: Kazuistickou formou sdělení popsaný případ enterální cystické duplikatury po porodu a relaps v průběhu následující gravidity. V obou případech histologicky totožný nález, řešený otevřenou exstirpací.

Závěr: Cystická duplikatura rekta patří ke kongenitálním anomáliím vzácně se vyskytujícím i v dospělosti. V případu sehrál klíčovou roli druhý názor a kvalitní preoperační diagnostika, vedoucí v obou případech k primární kompletní exstirpaci, bez nutnosti reoperace či zakládání stomie. Operačním přístupem byl zvolen parasakrální řez, stranově rozlišený podle umístění dominantní části cysty.

Klíčová slova:

enterální cystická duplikatura – parasakrální řez

ÚVOD

Celkově jsou perirektální (presakrální, retrorektální) cysty obsáhlou heterogenní skupinou. Jejich diagnóza je většinou náhodná [6]. Poprvé byly tumory v dané oblasti popsány Middeldorpfem roku 1885 [4]. Nespecifické symptomy v podobě zácpy, obtížné defekace či bolestí v dané oblasti se vyskytují i u mnoha dalších onemocnění [2, 3, 9]. Výrazná prevalence je v ženské části populace, zejména ve středním věku [2]. Naše práce popisuje enterální duplikaturu v oblasti rekta; tato oblast výskytu představuje 1–8 % celku [1, 5, 8]. Kazuistika je věnována případu 25leté ženy se záchytem tumoru ventrálně od os coxae – enterální cystické duplikatury, prvotně v rámci kontroly po šestinedělí. Následná část je věnována recidivě v průběhu další gravidity u téže pacientky.

VLASTNÍ POZOROVÁNÍ

Pacientkou byla žena ve věku 25 let, primigravida, primipara, spontánní koncepce, v osobní anamnéze bez významnějších okolností. V graviditě byla pravidelně sledována pro inkompetenci hrdla, kdy v malé pánvi nebyly shledány vyjma zkráceného děložního hrdla žádné abnormality. Spontánní porod proběhl v graviditě 37.+0 týdne, po spontánním odtoku plodové vody v 36.+6 týdnu byla na infuzi s oxytocinem. Z porodního poranění epiziotomie ml.l.sin. V šestinedělí si vyjma obtíží stran obstipace a obtížnější defekace na nic nestěžuje. Při rutinní kontrole po skončení šestinedělí byl samotný gynekologický nález zcela v normě. Avšak současně s tím byl na UZ diagnostikován multicystický útvar vzhledu mléčného skla mezi os coxae a rektem. Největší komora rozměrů 71×63 mm, několik menších komor pak pod tímto útvarem. Bylo vyřčeno podezření na poporodní hematom.

Vzhledem k dostupnosti vyšetření v místě bydliště byla provedena sigmoideoskopie (s fyziologickým nálezem) a CT vyšetření. Na CT byl popsán multicystický útvar, největší cysta 47×35×40 mm, další menší pak 35×20 a 23×13 mm, všechny s nízkou denzitou obsahu, nesvědčící pro hematom. Onkomarkery CA 19-9, CA 125 a CEA byly negativní. S ohledem na lokalizaci útvaru doplněno MR vyšetření dané oblasti. Zde je popsána vícekomorová cystická expanze v presakrálním prostoru o celkové velikosti 12 cm, pronikající přes m. levator ani do pravé ischiorektální fossy. Lokalizace i obraz svědčí pro kongenitální cystu, na prvním místě vyřčena suspekce na tailgut cyst (obr. 1a-c). Útvar neinfiltruje stěnu rekta, pouze jej odtlačuje. Podle obvyklého postupu našeho pracoviště jsme pacientku odeslali na pracoviště vyšší úrovně.

Na gynekologicko-porodnické klinice Všeobecné fakultní nemocnice v Praze byl doplněn expertní UZ, popsán nádor vzhledu presakrálního teratomu nebo jiné cysty vycházející z embryonálních reziduí (nespecifikovaná kongenitální cysta), bez suspektních rysů. Následně byl doporučen primárně abdominální přístup, event. přístup kombinovaný. Na žádost pacientky byl ještě doplněn druhý názor – na chirurgické klinice téže nemocnice. Zde byl doporučen primárně parasakrální řez vlevo, pro nějž se pacientka rozhodla. Výkon bez komplikací, deset týdnů od porodu – kompletní exstirpace, histologicky benigní léze, multilokulární cysta s většinou regresivními a zánětlivými změnami a s jen částečně zachovanou dlaždicovou výstelkou. Nemá charakter cysty dermoidní, ani typické epidermoidní cysty. Diferenciálně diagnosticky pravděpodobně vrozená anomálie, charakteru duplikační enterální cysty s dlaždicovou, nejspíš metaplastickou výstelkou.

V raném pooperačním období pro poruchy hybnosti a čití pravé dolní končetiny byla provedena MRI. Jako příčina neurologického deficitu bylo stanoveno suboptimální umístění epidurálního katétru. Dimise šestý pooperační den, profylaktické zajištění augmentinem, bez dalších komplikací. V následné dispenzarizaci po roce od operace nebyly shledány známky recidivy, laktace do 18. měsíce.

Druhá gravidita nastala po spontánní koncepci. Ve 14. týdnu gravidity byla pacientka ambulantně vyšetřena pro abdominální koliku, na vaginálním UZ v malé pánvi fyziologický nález, řešeno spazmolytiky s uspokojivým výsledkem. Fyziologický nález vč. vaginálního UZ pro nízko nasedající lůžko v rámci II. screeningu byl zjištěn na gynekologicko-porodnické klinice Všeobecné fakultní nemocnice v Praze. Další průběh gravidity byl zcela fyziologický až do 37. týdne gravidity, kdy je v rámci běžné předporodní péče palpačně, a poté i na UZ diagnostikován prakticky v témže místě uložený multicystický útvar 9×6 cm vzhledu mléčného skla. Sama pacientka anamnesticky doplňuje několik dní trvající tlak v oblasti konečníku.

Gravidita byla ukončena elektivním císařským řezem ve 37.+4 týdnu pro suspektní CTG a velmi obtížnou, až nemožnou a bolestivou defekaci. K rozhodnutí se dospělo na základě konzultace s operatérem – chirurgem, pro riziko poškození svalů pánevního dna při jejich sutuře, po prvotní exstirpaci. Šestinedělí i následné období bylo bez komplikací, pacientka udávala pouze přetrvávající obtížnější defekaci, chirurgem byla doporučena operace po ukončení laktace či při zhoršení obtíží.

Po dohodě v rámci plánování reoperace byla provedena MR malé pánve (obr. 2a-c). V popisu MR multilokulární cystoid preskarálně 45×43×65 mm, komunikující nejméně na dvou místech s cystoidem vel. 40×38 mm ve fossa ischiorektalis. Operačním přístupem zvolen parasakrální řez, v tomto případě na pravé straně. V operačním nálezu utlačené rektum, kde byla přešita seróza, bez dalších abnormalit. Následné histologické vyšetření se shodným nálezem jako v případě prvotní operace – enterální cystická duplikatura. Následná časná kontrola s nálezem per rectum v normě. Stran chirurgické problematiky s možností další gravidity a t.č. bez kontraindikaci k jeho ukončení porodem per vias naturales.

DISKUSE

Záchyt enterální duplikatury v dospělosti je raritní [10], zvláště pak v souvislosti s těhotenstvím. Při jejich řešení by mělo být vždy prvotní snahou komplexní operační řešení s úplnou exstirpací. Marsupializace či punkce s drenáží se s ohledem na možnou recidivu a obtížnější kompletní operaci či maligní povahu nedoporučuje. Je na zvážení perioperační biopsie pro možnost maligní povahy [7, 9]. V případě zvoleného parasakrálního řezu bylo možné provést kompletní extirpaci bez nutnosti laparotomie, a následovala tak i snažší rekonvalescence.

ZÁVĚR

Ojedinělost případu spočívá ve výskytu duplikatur v peripartálním období s krátkým intervalem relapsu. Obzvláště pak ve druhém případě předcházelo stanovení diagnózy zcela bezpříznakové období s normálním UZ nálezem v dané oblasti a subjektivně bezpříznaková pacientka.

Poděkování patří RDG oddělení nemocnice Jablonec nad Nisou a RDG klinice VFN v Praze za poskytnutí materiálu, mé ženě a kolegům za pomoc při tvorbě.

MUDr. Štěpán Opluštil

Gynekologicko-porodnické oddělení

Masarykova městská nemocnice

514 01 Jilemnce

e-mail: stepan@oplustil.cz

Zdroje

1. Dahan, H., et al. Retrorectal developmental cysts in adults: clinical and radiologic-histopathologic review, differential diagnosis, and treatment. Radiographics, 2001, 21, 3, p. 575–584.

2. Hjermstad, BM., Helwig, EB. Tailgut cysts. Report of 53 cases. Am J Clin Pathol, 1988, 89(2), p. 139–147.

3. Killingsworth, C., Gadacz, TR. Tailgut cyst (retrorectal cystic hamartoma): report of a case and review of the literature. Am Surg, 200, 71(8): p. 666–673.

4. Middeldorf, K. Zur Kenntniss der Angebornen Sackralges-chulste. Virchows Arch Path Anat, 1885, 101, S. 37–44.

5. Rajah, S., et al. Duplication of the rectum: report of four cases and review of the literature. Pediatr Surg Int, 1998, 13(5–6), p. 373–376.

6. Roche, B., Marti, MC. Tailgut cyst, an unusual evolution. Swiss Surg, 1997, 3(1), p. 21–24.

7. Salameh, JR., et al. Rectal duplication cyst in an adult: the laparoscopic approach. J Laparoendosc Adv Surg Tech A, 2002, 12(6), p. 453–456.

8. Stanko, C., Marko, B., Tomislav, L., et al. Intestinal duplications – experience in 6 cases. Eur Surg Res, 2006, 38, p. 329–332.

9. Stringer, MD. Adenocarcinoma within a rectal duplication. Ann R Coll Surg Engl, 1999, 81(6), p. 436.

10. Tufiño Jorge, F., Espin Darwin, S., Moyon Miguel, A., et al. Laparoscopic approach to non-communicating intestinal duplication cyst in adult. J Surg Case Reports, 2018, 4.