#PAGE_PARAMS# #ADS_HEAD_SCRIPTS# #MICRODATA#

Spontánna perforácia ductus choledochus pri akútnej pankreatitíde – kazuistika


Spontaneous Rupture of Ductus Choledochus in Acute Pancreatitis – a Case Report

Spontaneous perforation of biliary tree is a rare disease. There are only a few case- reports published in the literature. Due to little success in the preoperative diagnosis, surgical treatment is delayed, which in a high percentage results into fatal complications. Surgeons` opinions of operative treatment in such cases are controversial, but the primary choice is decompressing drainage of biliary tree.

Authors of this report present a case of 71 years old woman admitted to the second surgical clinic with the diagnosis of acute pancreatitis. Because of developing signs of peritoneal irritation, the patient was referred for a surgical procedure with the finding of biliary peritonitis and the rupture of ductus choledochus. In the above case, the diagnosis was made peroperatively, where the surgical treatment consisted of drainage of ductus choledochus by Kehr T drain and cholecystestomy by inserting Malecoat catheter into gallbladder. Postoperative period was without complications, the T drain was removed on the 28th day after operation and Malecoat catheter was also removed two days later. Three years after the operation, the patient is in good physical condition with free bile passage according to ERCP.

The aim of this report is to bring the attention to this rare, but more importantly serious cause of origin of sudden abdominal event, in order to increase the interception rate concerning preoperative periods and consequent satisfactory treatment.

Key words:
spontaneous perforation – biliary tree – pankreatitis – peritonitis biliaris


Autori: L. Lakyová;  I. Toncr;  J. Belák;  R. Šimon;  T. Toporcer;  J. Vajó;  J. Radoňak
Pôsobisko autorov: Fakultná nemocnica L. Pasteura, Košice, prednosta kliniky: MUDr. J. Belák, Ph. D. ;  II. chirurgická klinika, Lekárska fakulta Univerzity Pavla Jozefa Šafárika, Košice, Slovenská republika
Vyšlo v časopise: Rozhl. Chir., 2008, roč. 87, č. 2, s. 92-95.
Kategória: Monothematic special - Original

Súhrn

Spontánna perforácia žlčových ciest je považovaná za vzácne ochorenie. V literatúre sú uvádzané iba jednotlivé kazuistiky. Vzhľadom na nízku úspešnosť predoperačnej diagnostiky je chirurgická revízia často odkladaná, čo vyúsťuje vo vysokom percente až do fatálnych komplikácií. Názory chirurgov na operačné riešenie sú kontroverzné, primárnou voľbou je však odľahčujúca drenáž žlčových ciest.

Autori kazuistiky prezentujú prípad 71 ročnej ženy, prijatej na II. chirurgickú kliniku s diagnózou akútnej pankreatitídy. V druhý hospitalizačný deň bola pacientka indikovaná na urgentný chirurgický výkon pre známky rozvíjajúcej sa peritonitídy. Diagnóza spontánnej ruptúry ductus choledochus bola stanovená až perioperačne. Bola vykonaná drenáž ductus choledochus Kehrovým T drénom a cholecystostómia Malecoatovým katétrom. Pooperačný priebeh bol bez komplikácií, T drén bol odstránený na 28. pooperačný deň a Malecoatov katéter následne o dva dni neskôr. Pacientka je 3 roky po operácii v dobrej kondícii a podľa kontrolného ERCP vyšetrenia má voľný odtok žlče.

Cieľom tejto práce je upozorniť na túto vzácnu, no o to závažnejšiu príčinu vzniku náhlej príhody brušnej za účelom jej vyššej záchytnosti v rámci predoperačného obdobia a následnej adekvátnej liečby pacienta.

Kľúčové slová:
spontánna perforácia – žlčové cesty – pankreatitída – biliárna peritonitída

ÚVOD

Spontánne ruptúry žlčových ciest patria medzi vzácne diagnózy. V literatúre sú častejšie popisované lézie na žlčových cestách vzniknuté iatrogénnym spôsobom pri ERCP vyšetrení alebo pri cholecystektómii, či traumaticky. Etiopatogenéza spontánnych ruptúr nie je jednoznačne objasnená, no najčastejšie sa dáva do súvislosti s kongenitálnymi malformáciami žlčových ciest u detí [1] a s choledocholitiázou u dospelých [ 2]. V literatúre sú tieto príčiny náhlej príhody brušnej častejšie popisované u novorodencov a detí, do roku 2000 bolo celosvetovo publikovaných necelých 140 kazuistík [3]. U dospelých je táto diagnóza zriedkavejšia, podľa publikácie z roku 2006 sa vyskytlo iba 40 prípadov spontánnej ruptúry či už intrahepatálnych alebo extrahepatálnych žlčových ciest [4]. Ešte vzácnejšie sú spontánne ruptúry žlčových ciest pri akútnej pankreatitíde. Databáza Pubmed do roku 2007 obsahuje iba tri prípady podobné našej kazuistike a jeden pri chronickej pankreatitíde s anomálnym pancreas divisum a vrodenou chybou biliárnych ciest u 12 ročného dieťaťa [5].

Vzhľadom na nešpecifické symptómy pri perforácii žlčových ciest je diagnóza a následná indikácia operačného riešenia často odkladaná, čo vyúsťuje do vysokej morbidity a mortality.

Chirurgický prístup k liečbe je značne odlišný medzi jednotlivými pracoviskami. Niektoré pracoviská preferujú jednoduchú drenáž s alebo bez cholecystektómie, primárnu rekonštrukciu žlčových ciest s alebo bez externej drenáže, či hepatikojejunoanastomózu v prípade distálnej obštrukcie žlčových ciest.

KAZUISTIKA

Žena, 71 rokov, bola prijatá na II. chirurgickú kliniku LF UPJŠ, FN L. Pasteura v Košiciach pre anamnesticky udávané pásovité bolesti v epigastriu s opakovaným zvracaním. Pacientka bola afebrilná, bez ikteru, ťažkosti so stolicou a močením pri príjme negovala. Pri fyzikálnom vyšetrení bolo brucho voľné, priehmatné s palpačnou citlivosťou v epigastriu, bez rezistencie a defense musculaire, tapottement bol negatívny. V osobnej anamnéze pacientka udávala námahovú angínu pektoris liečenú nitrátmi. V laboratórnom screeeningu boli nájdené zvýšené amylázy (76 mkat/l), C-reaktívny proteín (159 mmol/l) a mierna leukocytóza (11,3 x 10 9/l), ostatné laboratórne parametre boli v norme. Vzhľadom na klinický obraz a zvýšené sérové amylázy, bola stanovená diagnóza akútnej pankreatitídy. Pacientke bola nasadená totálna parenterálna nutrícia a zavedená nazogastrická sonda. V 2. deň hospitalizácie sa rozvinuli príznaky peritoneálneho dráždenia, peristaltika bola auskultačne neprítomná. Pacientka bola preto akútne operovaná z vitálnej indikácie bez ďalších vyšetrovacích metód. Dutina brušná bola otvorená strednou mediálnou laparotómiou, pri jej otvorení bolo odsatých viac ako dva litre žlčou sfarbenej tekutiny. Na žalúdku nebola nájdená zjavná perforácia, oblasť okolo pars descendens duodeni bola hemoragicko-nekroticky zmenená. Po obtiažnej preparácii kolocystickej oblasti pre zápalový terén sa revidovali žlčové cesty, kde bol nájdený perforačný otvor v blízkosti vyústenia ductus cystikus do ductus choledochus o veľkosti 0,5 cm. Ligamentum hepatoduodenale bolo v celom rozsahu nekroticky zmenené a duodenálne okno rozšírené z tlaku hlavy pankreasu pri edematóznej forme pankreatitídy. Vzhľadom na operačný nález bola po sondáži ductus choledochus Bakešovými sondami vykonaná drenáž žlčových ciest Kehrovým T drénom (Obr. 1) a cholecystostómia Malecotovým drénom (č. 24) na uľahčenie odtoku žlče. Cholecystolitiáza nebola pri revízii nájdená. Po výplachu dutiny brušnej bol vložený drén do kolocystickej oblasti a do Douglasovho priestoru. Pacientke bola postoperačne aplikovaná antibiotická terapia (ceftizoxime) v kombinácii s metronidazolom a to podľa kultivačného nálezu z operačnej rany (acinetobacter calcoaceticus, enterobacter sp.). V rámci pooperačného obdobia bola sledovaná sekrécia z drénov s dennou produkciou 300–400 ml žlče a z poistného drénu 50–60 ml, s ústupom sekrécie po 20. pooperačnom dni. V priebehu nasledujúcich troch pooperačných týždňov nastala úprava laboratórnych parametrov s poklesom zápalových markerov a sérových amyláz. V 27. pooperačný deň bola realizovaná kontrolná inštrumentálna cholangiografia s nástrekom kontrastnej látky cez Kehrov T drén s výsledkom voľného odtoku žlče do duodena (Obr. 2). V 28. pooperačný deň T drén a poistný drén boli odstránené a operačná rana bola denne preväzovaná vzhľadom na sekréciu po T dréne. V 30. pooperačný deň bol odstránený Malecotov katéter. Pacientka bola prepustená na 36. pooperačný deň do ambulantnej starostlivosti a následne o 3 mesiace pacientke po predvolaní bolo urobené kontrolné USG a ERCP vyšetrenie (Obr. 3) s nálezom voľného odtoku žlče bez dilatácie extrahepatálnych žlčových ciest a prítomnosti konkrementov v žlčových cestách a žlčníku. Hrúbka steny cholecysty bola 0,3 mm. Pacientka 4 roky po operácii bola opäť hospitalizovaná na našej klinike za účelom operačného riešenia hernie v jazve po laparotómii.

Obr. 1. Vložený Kehrov T-drén do ductus choledochus cez perforačný otvor – peroperačný pohľad Schématický nákres chirurgického riešenia spontánnej ruptúry ductus choledochus 1. Kehrov T-drén v d. choledochus, 2. Malecotov katéter v cholecyste Pic. 1. Inserted Kehr T drain into ductus choledochus through perforation – peroperative view Schematic layout of surgical treatment of spontaneous rupture of ductus choledochus 1. Kehr T drain 2. Malecot catheter in gall bladder
Vložený Kehrov T-drén do ductus choledochus cez perforačný otvor – peroperačný pohľad 
Schématický nákres chirurgického riešenia spontánnej ruptúry ductus choledochus
1. Kehrov T-drén v d. choledochus, 2. Malecotov katéter v cholecyste 
Pic. 1. Inserted Kehr T drain into ductus choledochus through  perforation – peroperative view
Schematic layout of surgical treatment of spontaneous rupture of ductus choledochus
1. Kehr T drain 2. Malecot catheter in gall bladder

Obr. 2. Inštrumentálna cholangiopankreatikografia s nástrekom kontrastnej látky cez Kehrov drén v 27. pooperačný deň, čierna šípka – Kehrov dren, biela šípka – Malecotov katéter zavedený do cholecysty Pic. 2. Instrumental cholangiopancreatography with the jet of contrast substance through Kehr drain during 27. postoperative day, the black arrow – Kehr drain, the white arrow – Malecot catheter inserted into cholecysta
Inštrumentálna cholangiopankreatikografia s nástrekom kontrastnej látky cez Kehrov drén v 27. pooperačný deň, čierna šípka – Kehrov dren, biela šípka – Malecotov katéter zavedený do cholecysty
Pic. 2. Instrumental cholangiopancreatography with the jet of contrast substance through Kehr drain during 27. postoperative day, the black arrow – Kehr drain, the white arrow – Malecot catheter inserted into cholecysta

Obr. 3. Endoskopická retrográdna cholangiopankreatikografia po troch mesiacoch od operácie pacientky s voľným prechodom kontrastnej látky do duodena Pic. 3. Endoscopic retrograd cholangiopancreatography with free passage of contast substance into duodenum three months after operation
Endoskopická retrográdna cholangiopankreatikografia po troch mesiacoch od operácie pacientky s voľným prechodom kontrastnej látky do duodena 
Pic. 3. Endoscopic retrograd cholangiopancreatography with free passage of contast substance into duodenum three months after operation

DISKUSIA

Perforácia žlčových ciest s výnimkou iatrogénnej lézie je popisovaná ako raritná príčina vzniku biliárnej peritonitídy. Biliárna peritonitída môže vzniknúť na podklade perforácie žlčníka pri akútnej akualkulóznej alebo kalkulóznej cholecystitíde, karcinóme žlčníka, pri ruptúre intrahepatálnych žlčovodov, či pri Bouveretovom syndróme [6]. Prípady spontánnej ruptúry a následnej biliárnej peritonitídy sú spájané s perforáciou žlčových ciest pri pankreatikobiliárnej anomálii [7] alebo ruptúrou cysty žlčových ciest najmä u detí [8]. V rámci etiopatogenézy u dospelých sú ako príčiny lézií biliárnych ciest uvádzané prípady, ktoré vznikli v dôsledku traumy [9], počas tehotenstva [10], či na podklade infikovaného divertikla [11] alebo kontinuálneho refluxu pankreatických štiav [12], ktoré oslabujú žlčníkovú stenu. Ako príčina lézie sa dokonca našiel fytobezoár [13]. Najčastejšou etiopatogenézou je však choledocholitiáza, pričom perforácia bola dávaná do súvisu so zvýšeným intraduktálnym tlakom spôsobený konkrementom. V niektorých prípadoch bola ruptúra pripísaná zvýšenému intraduktálnemu tlaku s edémom Vaterskej papily a následným zaklinením kameňa v tejto oblasti. Vysoký tlak v žlčových cestách podľa patofyziológie vedie k dilatácii biliárnych ciest, stáze žlče a infekcii spôsobujúcej následnú cholangoitídu a trombózu intramurálnych ciev, čo spôsobí nekrózu a perforáciu steny žlčovodov. Napriek tomu, že v našom prípade nebol peroperačne nájdený cholelit a nebol zobrazený ani v pooperačnom období pri kontrolnom opakovanom cholangiografickom a ultrazvukovom vyšetrení, autori za pravdepodobnú príčinu ruptúry považujú zaklinený konkrement s následným vyplavením ešte pred samotným operačným riešením po uvoľnení tlaku v žlčových cestách po perforácii. Do úvahy prichádza aj nekróza a perforácia steny ductus choledochus v dôsledku zápalovo zmeneného terénu pri akútnej pankreatitíde, kedže pri revízii bolo ligamentum hepatoduodenale ako aj celé okolie ťažko nekroticky zmenené.

Predoperačná diagnostika je obtiažná vzhľadom na nešpecifické symptómy. Ako najčastejšie príznaky pri diagnóze akútnej spontánnej ruptúry sa v literatúre uvádzajú bolesti brucha, zvracanie, teploty, šok, príznaky toxémie, ikterus a v laboratórnych parametroch býva zvýšený sérový bilirubín. Pri subakútnej forme sa ruptúra prezentuje ako „biliárny ascites“ s neurčitými bolesťami brucha, acholickými stolicami, ikterom a prípadnou herniáciou [14]. V našom prípade boli hodnoty bilirubínu a pečeňových testov ešte v norme, pričom teplota a ikterus v klinickom obraze chýbali. Dominovala symptomatika akútnej pankreatitídy a aj laboratórne parametre svedčili pre túto diagnózu. Za najčastejšie úspešne použité metodiky v rámci predoperačnej diagnostiky sa popisuje cholangiografia, rádionuklidové vyšetrenie na vizualizáciu extravazácie žlče do dutiny brušnej [15], USG a CT vyšetrenie [16]. Napriek tomu prevažná väčšina publikovaných kazuistík priznáva stanovenie diagnózy až peroperačne. V našom prípade neboli realizované žiadne zo zobrazovacích metód vzhľadom na klinický nález akútneho brucha.

V dôsledku zriedkavosti tejto diagnózy sú názory chirurgov na optimálnu liečbu kontroverzné. V prípade malej disrupcie je odporúčaná drenáž žlčových ciest, dekontaminácia abdomenu žlčou pomocou laváže a drenáže a sutúra perforačného otvoru. Podľa niektorých autorov však primárna sutúra a biliárna rekonštrukcia je sporná z dôvodu potenciálnej formácie striktúry ako následku rekonštrukcie v zápalovom teréne [17]. Konzervatívny prístup preto odporúča iba samotnú dekompresívnu drenáž pokiaľ nedôjde k spontánnemu zhojeniu defektu. Nevyriešenou otázkou ostáva aj súčasná cholecystektómia. Je na zvážení chirurga, či pacientov stav je vhodný na predĺženie výkonu alebo sa odporučí pacient na cholecystektómiu po zvládnutí biliárnej peritonitídy. V prípade rozsiahlej lézie žlčových ciest alebo v prípade distálnej obštrukcie žlčových ciest sa odporúča Roux-en-Y- hepatikoenterická anastomóza [4, 18]. V poslednej dobe sa objavili aj nové, konzervatívne možnosti liečby tak závažného stavu a to pomocou perkutánnej transhepatálnej drenáže žlčníka (PTGBD). Táto metodika sa na endoskopických pracoviskách využíva najmä pri akalkulóznej cholecystitíde alebo u polymorbídnych pacientov s cholecystolitiázou kontraindikovaných na celkovú anestézu [19].

ZÁVER

Cieľom tejto kazuistiky je upozorniť chirurgickú spoločnosť na zriedkavú diagnózu spontánnej ruptúry choledochu ako príčiny náhlej príhody brušnej. Vzhľadom na nešpecifické príznaky býva chirurgická revízia odkladaná, čo môže vyústiť do fatálnych dôsledkov. Za najčastejšie úspešne použité metodiky v rámci predoperačnej diagnostiky sa popisuje cholangiografia, rádionuklidové vyšetrenie, USG a CT vyšetrenie. Napriek tomu však býva diagnóza stanovená často až pri chirurgickej revízii. Dôležitá je predovšetkým včasná indikácia operačného riešenia z dôvodu vysokej morbidity a mortality pri oneskorenej intervencii.

MUDr. L. Lakyová

II. chirurgická klinika LF UPJŠ, FNLP

Rastislavova 43

041 90 Košice

Slovenská republika

e-mail: lalucka@gmail.com


Zdroje

1. Hasegawa, T., Udatsu, Y., Kamiyama, M., Kimura, T., Sasaki, T. A. Does pancreatico-biliary maljunction play a role in spontaneous perforation of the bile duct in children? Pediatric Surgery Interna-tional, 2000, 16, 8, s. 550–553.

2. Rege, SA, Lambe, S., Sethi, H., Gandhi A., Rohondia, O. Spontaneous common bile duct perforation in adult: a case report and review. Int. Surg., 2002, 87, s. 81–82.

3. Goldberg, D., Rosenfeld, D., Underberg-D. Spontaneous biliary perforation: biloma resembling a small duplication cyst (case report). Journal of pediatric gastroenterology and nutrition, 2000, 31, 2, s. 201–203.

4. Talwar, N., Andley, M., Ravi, B., Kumar, A. Spontaneous biliary tract perforations: an unusual cause of peritonitis. Report of two cases and review of literature. World. J. Emer Surg. 2006, 1:21.

5. Shenoy, V. G., Jawale, S. A., Oak, S. N., Kulkarni, B. K. Anomalous pancreaticobiliary union and chronic pancreatitis: rare presentation with biliary peritonitis. Pediatr. Surg. Int., 2001, 17, 7, s. 549–551.

6. Radoňak, J., Vajó, J., Jéger, T., Stebnický, M.,Eperješi, O. Opakované akútne krvácanie do duodena ako príznak začínajúceho Bouveretového syndrómu. Rozhl. Chir., 2000, roč. 79, č. 6, s. 228–230.

7. Sai Prasad, S., Hon Chui, Ch., Low, Y., Chia Li Chong, Sundfor Jacobsen, A. Bile Duct Perforation in Children: Is it Truly Spontaneous? Ann. Acad. Med. Singapore, 2006, 35, s. 905–908.

8. Nyamannawar, Babu, M., Kanishka, D. Spontaneous infantile choledochal cyst perforation. Clinical Brief. 2007, 74, 3, s. 299–300.

9. Meena, N., Gates, J., Ferzoco, S. J. Hepatic Duct Confluence Injury in Blunt Abdominal Trauma: Case Report and Synopsis on Management. Surgical Laparoscopy, Endoscopy & Percutaneous Techniques. 2003, 13, 5, s. 350–352.

10. Sauper, T., Lanthaler, M., Weissenboeck, E., Nehoda, H. .Spontaneous hepatic duct perforation in pregnancy: a case report and review of the literature. Gynecological surgery, 2004, 1, 4, s. 271–273.

11. Takahashi, K., Okabe, Y., Orino, A., Imai, Y., Yazumi, S. Spontaneous rupture of a biliary diverticulum in the distal common bile duct, with formation of a retroperitoneal biloma. Gastrointestinal Endoscopy, 2005, 61, 6, s. 783–787.

12. Kiresi, D., Karabacakoglu, A., Dilsiz, A., Karaköse, S. Spontaneous rupture of choledochal cyst presenting in childhood. The Turkish Journal of Pediatrics., 2005, 47, 3, s. 283–286.

13. Sung-Bum, Kang, Ho-Seong, Han, Seog Ki, Min. Nontraumatic Perforation of the Bile Duct in Adults. Arch. Surg., 2004, 139, s. 1083–1087.

14. Maheshwari, M., Parekh, B. R., Lahoti, B. K. Biliary peritonitis: A rare presentation of perforated choledochal cyst. Indian Pediatric., 2002, 39, s. 588–592.

15. Paladugu, R., Rau, A., Schein, M., Wise, L. Spontaneous perforation of the hepatic duct in adults. Dig. Surg., 1998, 15, s. 417–420.

16. Xanthakos, S. A., Yazigi, N. A., Ryckman, F. C., Arkovitz, M. S. Spontaneous Perforation of the Bile Duct in Infancy: A Rare but Important Cause of Irritability and Abdominal Distension [Case Report]. Journal of Pediatric Gastroenterology and Nutrition, 2003, 36, 2, s. 287–291.

17. Kasat, L. S., Borwankar, S. S., Jain, M. Spontaneous perforation of the extrahepatic bile duct in an infant. Pediatr. Surg. Int., 2001, 17, s. 463–464.

18. Bingol-Kologlu, M., Karnak, I., Ocal, T. Idiopathic perforation of the bile duct in an infant. J. Pediatr. Gastroenterol. Nutr., 2000, 31, s. 83–85.

19. Chikamori, F., Kuniyoshi, N., Shibuya, S. Y. Early scheduled laparoscopic cholecystectomy following percutaneous transhepatic gallbladder drainage for patients with acute cholecystitis. Surgical Endoscopy, 2002, 16, 12, s. 1704–1707.

Štítky
Surgery Orthopaedics Trauma surgery

Článok vyšiel v časopise

Perspectives in Surgery

Číslo 2

2008 Číslo 2
Najčítanejšie tento týždeň
Najčítanejšie v tomto čísle
Prihlásenie
Zabudnuté heslo

Zadajte e-mailovú adresu, s ktorou ste vytvárali účet. Budú Vám na ňu zasielané informácie k nastaveniu nového hesla.

Prihlásenie

Nemáte účet?  Registrujte sa

#ADS_BOTTOM_SCRIPTS#