Vliv hudební senzomotorické integrační terapie na řeč dítěte s autizmem

Súhrn

Úvod: Senzomotorická integrační terapie (SMITh) dle Martina Kučery a Kateřiny Fritzlové je neurorehabilitační metoda určená pro terapii poruch komunikace u dětí s poruchami autistického spektra a s vývojovými poruchami řeči a učení. Pro účely této případové studie s designem ABA jsme vytvořili protokol pro hudební modifikaci této metody a zkoumali její vliv na řeč dívky předškolního věku s diagnózou dětský autizmus. Metodika: Ke sledování efektu terapie byl použit přístroj LENA DLP (Digital Language Processor), který hodnotil kvantitu produkovaných slov a konverzačních obratů v indukovaném rozhovoru rodičů s dívkou během doby celé terapeutické intervence. Současně byl využit dotazník vlastní konstrukce pro sledování vývoje dívky v dalších oblastech, zejména změn na úrovni kvality/funkčnosti komunikačních schopností dívky. Výsledky: Dle objektivních dat získaných prostřednictvím LENA DLP nemělo SMITh vliv na kvantitativní zvýšení řečové produkce dívky. V oblasti konverzačních obratů dokonce došlo ke statisticky významnému snížení, které však lze vysvětlit snížením řečové produkce dospělých během celé studie. Dle vyhodnoceného dotazníku a rozhovoru s rodiči a dalším terapeutem (ergoterapeut), který dítě také sledoval, bylo pozorováno zlepšení schopnosti porozumění řeči a schopnosti koncentrovat pozornost. Diskuze: Ačkoli efektivitu SMITh na řeč dívky s dětským autizmem se v tomto případu nepodařilo prokázat objektivními metodami měření kvantity mluvního projevu, data ukazují, že metoda může mít potenciál u dětí s narušenou komunikační schopností pro zlepšení na úrovni funkční/kvalitativní (rozumění, slovní zásoba, obsahová složka aj.). V dalších výzkumných studiích doporučujeme zaměřit se také na oblast porozumění řeči a pozornosti.

Klíčová slova:

autizmus – vývojové poruchy řeči – senzomotorika – senzorická integrační terapie – muzikoterapie – hudba

Úvod

Tento příspěvek obsahuje případovou studii, jejímž cílem je zjistit účinek hudební modifikace SMITh na řeč a na vývoj dívky s poruchou autistického spektra (PAS). Expresivní i receptivní poruchy komunikace patří mezi základní okruhy symptomů PAS [1] a představují důležitý cíl rehabilitačních intervencí. Úroveň funkční komunikace má totiž značný dopad na kvalitu života těchto osob, jejich pečovatelů a rodin [2,3]. Mezi terapeutické přístupy, které se v praxi po­užívají pro podporu vývoje a komunikace u dětí s PAS, patří přístupy založené na konceptu senzorické integrace. Průkopnicí v této oblasti byla A. J. Ayres [4], která definovala senzorickou integraci jako organizaci smyslových informací pro jejich použití, jako způsob zpracování informací v mozku, jehož výsledkem je adaptivní reakce organizmu. V českém prostředí vznikla tzv. senzomotorická integrační terapie (SMITh), která byla prakticky aplikována u několika stovek dětí s poruchami vývoje, především dětí s PAS, vývojovou dysfázií a s poruchami učení. Rozvoj komunikace patří mezi stěžejní cíle tohoto přístupu. Při terapii se začíná nejprve stimulací mozečkových funkcí – využívají se přesně definované balanční cviky, které utvářejí posturální reflexy [5]. Současně je stimulován hmat chodidel a schopnost vnímat obrysy a základní osy těla. Další intervencí je nácvik vnímání času. Čtvrtým krokem je pak stimulace a utváření reflexů, které umožňují zachytit, udržet, filtrovat a integrovat zevní signály, např. oko–ruka, oko–ucho a další [6]. Vnímání času je podstatnou složkou terapie – Martin Kučera a Kateřina Fritzlová [7] pozorovali u těžkých poruch komunikace u osob s PAS, vývojovou dysfázií a těžšími poruchami učení vždy také postižení vnímání časoprostoru. To se projevuje postižením výbavností posturálních reflexů (okulární a labyrintový posturální reflex), vestibulárních a proprioceptivních integračních schopností a potížemi s vnímáním času a pojmů s chápáním času spojených (např. kdy je snídaně, večer, zítra atd.).

Pro účely této případové studie jsme vytvořili hudební modifikaci senzo­motorické integrační terapie založenou na našich zkušenostech z aplikace muziko­terapie v neurorehabilitaci [8]. V muzikoterapii byly vytvořeny specifické techniky, které aplikují hudbu na základě teorií senzorické integrace [9,10]. Tato oblast muzikoterapeutické praxe je však nedostatečně rozvinuta a účinnost používaných technik ve většině případů nebyla ověřena výzkumně. Proto je záměrem této případové studie zjistit, zda mohou aktivity hudební SMITh pomoci rozvinout řečové schopnosti dítěte s PAS.

Metodika případové studie

Tato studie s designem single case subject studies se schématem A-B-A si kladla následující výzkumné otázky:

–          Zvýší se v důsledku hudební senzomotorické intervence počet produkovaných slov u dívky předškolního věku s PAS?

–          Zvýší se v důsledku hudební senzomotorické intervence počet konverzačních obratů mezi dívkou předškolního věku s PAS a rodičem?

Dále byly pozorovány změny v oblasti porozumění dívky, schopnost jejích reakcí, soustředěnost a pohybová aktivita, vnímání času, schopnost sebeobsluhy, vestibulární a hrubá motorika a psychomotorický neklid.

Výzkumné šetření se skládalo ze tří částí:

–          měření vstupních hodnot (část A1);

–          intervence (část B);

–          měření změn po intervenci (A2).

Schéma experimentu je popsáno v tab. 1.

Inkluzivní kritéria pro výběr vhodného případu se řídily povahou intervence a sledovaných výstupů [11]. Mělo se jednat o dítě předškolního nebo mladšího školního věku (v těchto vývojových obdobích dochází k zásadnímu vývoji řeči) s diagnózou PAS (případně jiná diagnóza spojená s těžkou poruchou komunikace), vývojovou úrovní řeči optimálně na pre-verbální úrovni (max. sporadické používání slov) nebo používající řeč nefunkčně (echolálie), s kognitivními schopnostmi bez těžšího stupně mentálního postižení – dítě muselo mít schopnost porozumět jednoduchým instrukcím a v elementární míře spolupracovat. Exkluzivní kritéria: dětská mozková obrna, Downův syndrom, těžká porucha řeči na základě motorické funkce (například dysartrie) a těžké senzorické (zrakové, sluchové) postižení.

V době pandemických omezení byl kontakt s potenciálními účastníky omezený, nicméně se podařilo kontaktovat dvě rodiny, jejichž děti vyhovovaly inkluzivním kritériím a jejichž rodiče měli o zapojení do studie zájem. Jedna rodina však od studie odstoupila, neboť jejich dítě nebylo schopné tolerovat tričko se zařízením LENA DLP (Digital Language Processor) v kapsičce. Studii se tedy podařilo realizovat pouze u jednoho dítěte. Jedná se o dívku s pseudonymem Marie, věk 6 let, diagnóza středně funkční dětský autismus. Dívka pochází z úplné rodiny a má bratra ve věku 9 let. Matka i otec mají dosažené středoškolské vzdělání s maturitou. Funkční úroveň Marie byla zjištěna z její dokumentace na začátku studie. V ní bylo uvedeno, že intelektové schopnosti Marie spadají do pásma lehké mentální retardace, výkonnost je značně limitována silnými problémy v pozornosti. Hlasově se příliš neprojevuje, užívá 10 slov funkčně, je schopna zopakovat i další slova, která však nepoužívá v přirozených komunikačních situacích. Řeč nemá pro Marii motivační hodnotu, vázne porozumění významu řeči a gest pro komunikaci. Marie dochází pravidelně na logopedii a ergoterapii. Z muzikoterapeutického hodnocení vyplývá, že dobře spolupracuje, má zájem o písničky a zvuky nástrojů.

Na úvodním setkání bylo rodičům podrobně vysvětleno vše potřebné a byl s nimi uzavřen kontrakt týkající se zapojení do výzkumu. Bylo jim sděleno, že mají právo bez jakéhokoli postihu nedokončit daný výzkum a jeho výsledky (i v případě negativních zjištění) nijak neovlivní jejich další pokračování v muzikoterapii (realizace studie se řídila Helsinskou deklarací). Pro účely domácího používání byly rodičům zapůjčeny potřebné základní pomůcky, tj. balanční deska, plánovací kalendář a zařízení DLP Lena. Muzikoterapeutická intervence probíhala v rekondičním centru Na dvorku v Plzni. Jedná se o víceúčelové terapeutické centrum s různými přístupy k léčbě dětí a dospělých. Intervence u Marie byla realizována v muziko­terapeutické místnosti, která byla stále stejně vybavena (nepotřebné hudební nástroje byly vždy ukryty za závěsy, aby nepoutaly pozornost dívky).

Metodou hudební modifikace SMITh rozumíme propracovaný systém aktivit na základě metodiky MUDr. Martina Kučery s doplňkem hudby, hudebních zvuků a hry na hudební nástroje. Jednalo se o tato cvičení:

–          stimulace chodidel;

–          promasírování celého těla;

–          obkreslení postavy dítěte;

–          vnímání středu těla;

–          umístění chřestidel na obkreslenou postavu;

–          houpání na balanční desce / s ukázáním na předmět / s hrou na hudební nástroj;

–          udržení zrakové pozornosti / prostorové slyšení.

Protokol pro realizaci těchto cvičení je podrobně popsán v příloze 1. Po dobu 2 měsíců zůstávala procedura v rozsahu od stimulace chodidel až po houpání na balanční desce s hrou stejná. Poslední měsíc byly na základě průběžného hodnocení pokroků Marie přidány další dvě aktivity týkající se udržení zrakové pozornosti a prostorového slyšení, naopak bylo vynecháno proprioceptivní cvičení.

Rodiče byli dále seznámeni s aktivitou týkající se orientace v čase, což znamenalo každý večer s dítětem plánovat své obvyklé denní aktivity na následující den dle plánovacího kalendáře (příloha 1). Do tohoto kalendáře rodiče každý večer spolu s dítětem umisťovali vytvořené malé kartičky se zástupnými symboly jejich běžných aktivit ve formě obrázku nebo fotografie. Kartičky s magnetem měli na kalendáři řadit vodorovně zleva doprava tak, jak své obvyklé denní aktivity v dalším dni plánovali.

Informace jsme získávali následujícími metodami měření a sběru dat – počet produkovaných slov a konverzačních obratů byl měřen přístrojem LENA DLP, ostatní informace týkající se vývoje dívky a funkčního stavu v jednotlivých oblastech byly zjišťovány dotazníkem a rozhovorem.

Přístroj DLP je určen pro měření produkce a analýzy řeči od výzkumné společnosti LENA. Její název je zkratkou slov Language ENvironmental Analysis (analýza jazykového prostředí). LENA DLP (obr. 1) je velmi lehké a několik centimetrů velké zařízení, které dokáže nahrát několik hodin záznamu zvuků ve svém okolí a zvuky roztřídit do následujících kategorií – vokalizace dítěte, slova dospělých, konverzační obraty a okolní zvukové prostředí. Před nahráváním rodiče zapnou zařízení a dají ho dítěti do speciální kapsy v oblasti hrudníku. Zařízení dokáže nahrát až 16 hodin audiozáznamu. Po převedení nahraných zvuků do aplikace Lena Pro je zařízení vynulováno a je možné nahrávat znovu.

V této případové studii jsme sledovali a vyhodnocovali pouze kategorii dětské vokalizace (CVC – child vocalization counts), slova dospělých (AWC – adult word count) a konverzační obraty mezi rodičem a dítětem (CTC – conversational turn counts). Dětské vokalizace znamenají dětské zvukové projevy s komunikačním potenciálem, slabiky nebo slova dítěte. Konverzační obraty znamenají navazující slovní reakce dítěte a dospělého. Aby byly obraty aplikací započítány, prodleva při střídáním slov mezi dítětem a dospělým nesmí být delší než 5 s. Denní počet nahraných hodin na LENA DLP byl většinou mezi 2 a 4 hod ve frekvenci 2–3× týdně. Nahrávání probíhalo nejčastěji po cvičení SMITh a při kaž­dodenně se opakujících běžných aktivitách rodičů s dítětem, které potenciál­­ně vytvářely prostor pro vzájemnou komunikaci (vždy v délce alespoň 90 min). Celkem rodiče nahráli 52 hod záznamu.

Dotazník vlastní konstrukce (příloha 2) se skládal z uzavřených otázek týkajících se hrubých motorických vzorců, jemné motoriky, řeči a komunikace, psychomotorického neklidu a času. Rodiče mohli vybírat ze čtyř nabízených variant odpovědí. Odpověď s číslem 0 znamenala normální stav odpovídající věku. Odpověď s nejvyšším číslem 3 znamenala, že dovednost dítě nezvládá vůbec. Dotazník byl dán rodičům k vyplnění ve fázi A1 (před započetím intervence) a opět ve fázi A2 (po ukončení intervence).

Rozhovor s rodiči o vývoji těchto oblastí byl prováděn průběžně po celou dobu realizace případové studie. Týkal se zejména vývoje v oblasti porozumění, řeči, komunikace, motorických a kognitivních funkcí. Po skončení intervence byl proveden rozhovor s ergoterapeuty, kteří měli možnost po tuto dobu sledovat vývoj dítěte v jeho pravidelné ergoterapii. Rozhovor se dotýkal zejména oblastí řečového projevu a snah po komunikaci dítěte, jeho porozumění a reakcí na slova dospělých.

Analýza dat z dotazníků proběhla deskriptivně, porovnáním výsledků získaných ve fázi A1 a ve fázi A2. Zápisky z rozhovorů byly vyhodnoceny tematickou analýzou – hledali jsme výroky související se sledovanými výstupy (tyto výroky se pouze přiřadily k jednotlivým výstupům, dále se již nezpracovávaly). Data z LENA DLP byla vyhodnocena indukční statistikou. Z nahraných vokalizací dítěte byl pro každou fázi experimentu vypočítán aritmetický průměr vokalizací za 1 minutu. Stejným způsobem byl vypočítán počet slov dospělých a počet konverzačních obratů. V textu uvádíme pouze průměry a směrodatné odchylky, další popisné hodnoty jsou v příloze 3. Vzhledem k nenormálnímu rozložení dat byl použit neparametrický Kruskal-Wallisův test. Byly testovány rozdíly ve statistických signifikancích mezi jednotlivými fázemi (A1, B, A2) u každé kategorie proměnných (CVC, CTC a AWC). Testování proběhlo na hladině významnosti p = 0,05.

Výsledky

Analýzu dat získaných z DLP Lena zobrazuje tab. 2. Průměrný počet slov dětských vokalizací se ve srovnání se vstupními hodnotami snížil, stejně jako to bylo u počtu konverzačních obratů a počtu slov dospělých. Snižování počtu dětských vokalizací tedy souviselo se snižujícím se výskytem slov dospělého. Statisticky významné rozdíly byly nalezeny pouze v případě konverzačních obratů, a to v neprospěch stavu po intervenci (p = 0,05).

Lineární čárový graf 1 zobrazuje, jak se vyvíjely počty slov a konverzačních ­obratů v průběhu času. Graf na svislé ose udává počty pro slova a konverzační obraty, na vodorovné ose udává jednotlivá nahrávání.

Dále byla vyhodnocena data z dotazníků a rozhovorů. Při porovnání odpovědí rodičů v dotazníku administrovaného před započetím a po ukončení intervence bylo zaznamenáno zlepšení v části věnované řeči a komunikaci. V době měření po ukončení intervence rodiče uvedli, že „Marie si občas nepravidelně o něco řekne“ a že „rozumí jednoduchým větám a pokynům“. Dle těchto odpovědí je možné, že Marie udělala pokrok v porozumění řeči a v používání řeči jako primárního komunikačního kanálu.

Dle rozhovoru s ergoterapeutkou se u Marie zvýšila četnost vokalizace, znatelně častěji začala opakovat slova a zlepšila se jí výslovnost. Ergoterapeutka nyní občas porozumí i jejím slovům a vidí velkou snahu o komunikaci prostřednictvím řeči. Ergoterapeutka i rodiče dále uvedli zlepšení v porozumění řeči a v následování instrukcí (např. logopedka začala rodičům poprvé dávat větší množství „domácích úkolů“ pro mluvní rozvoj Marie). Podle rodičů je pokrok v aktivní komunikaci nejlépe ­viditelný nikoli při komunikaci s druhými osobami, ale v jejím povídání si samotné pro sebe (např. častěji mluví k imaginárním objektům v představách).

Diskuze

Odpověď na výzkumné otázky:

–          Zvýší se v důsledku hudební senzomotorické intervence počet produkovaných slov u dívky předškolního věku s PAS?

Nebylo zjištěno, že by SMI měla u dívky významný vliv na počet produkovaných slov. V průměru došlo spíše k jejich snížení.

–          Zvýší se v důsledku hudební senzomotorické intervence počet konverzačních obratů mezi dívkou předškolního věku s PAS a rodičem?

Počet konverzačních obratů se změnil (a to se statisticky významnou signifikancí), avšak navzdory očekávání došlo k jejich snížení. Snížení počtu konverzačních obratů si vysvětlujeme tím, že v úvodní fázi byli rodiče při nahrávání nadšení a motivovaní, takže komunikovali víc. Postupem času se z nahrávání stala rutinní záležitost a rodiče začali komunikovat méně. Dalším faktorem mohla být celková časová náročnost aktivit pro rodinu, která pro domácí cvičení a nahrávání přizpůsobovala po 3 měsíce svůj program.

Přestože výsledky objektivního měření neukázaly výraznější posun v počtu produkovaných slov, z dat získaných rozhovorem a dotazníkem se ukázalo, že intervence mohla mít pozitivní vliv v oblasti porozumění, pozornosti a spolupráce. Ačkoli se jednalo o subjektivně reportovaná hodnocení, tato zlepšení uvedli nezávisle na sobě rodiče, ergoterapeutka a logopedka. Na zlepšení porozumění řeči lze usuzovat z toho, že Marie začala adekvátněji a rychleji reagovat na slovní pokyny. Pohotovější reakce byly zaznamenány také v průběhu cvičení výzkumníkem.

Zjištěné výsledky nelze diskutovat vůči výsledkům studií zaměřených přímo na metodu senzomotorické integrace, protože tyto studie doposud nebyly publikovány. Avšak v literatuře se objevují studie zaměřené na vliv muziko-terapie nebo senzorické integrace na řeč. Účinek muzikoterapie na verbálně-komunikační schopnosti byl předpokládán dřívějším Cochrane review [12], nicméně v nedávném updatu tohoto review [13] již účinek muzikoterapie na řeč u osob s PAS potvrzen nebyl. V tomto směru se shodují závěry týkající se měření produkce slov a konverzačních obratů v této studii. U porozumění řeči byl výsledek slibnější, i když objektivita těchto závěrů je vzhledem k použitým metodám sběru dat (data z dotazníku a rozhovorů) slabší.

Výzkum účinku senzorické integrace na řeč byl doposud velmi omezený [14––18] a studie vykazují nejčastěji heterogenní výsledky. Některé studie [14] naznačují, že existují rozdíly v tom, jak jednotlivé děti reagují na intervenci se senzorickou integrací. Je možné, že Marie v této případové studii patřila mezi tzv. poor responders. Skutečnost, že se naše studie týkala pouze jednoho případu, neumožňuje dospět k obecněji platným závěrům.

U obou intervencí – muzikoterapie i senzorické integrace – lze dohledat studie, které byly zaměřeny na výzkum účinků těchto přístupů na pozornost a funkční chování u dětí s PAS [17,19], případně u dětí s jinými vývojovými problémy [20]. V tomto směru by mohlo být podnětné pokračovat v dalším výzkumu.

Doporučení pro další výzkum, zejména pro další výzkumy na bázi metodiky této studie:

–          Upravit dobu nahrávání před intervencí a po ní tak, aby bylo možné získat více dat a počet nahraných slov nebyl ovlivněn momentální situací. Prakticky se může jednat o nahrávání v rozmezí 2–4 týdnů, min. však 1 týdne, každý den alespoň 2 hodiny. Ne každá činnost je pro nahrávání vhodná (např. pokud dítě sleduje film), takže nedoporučujeme provádět nahrávání v kuse.

–          Vytvořit senzitivnější dotazník pro zaznamenání změn a zařadit další standardizované způsoby měření, např. pro koncentraci pozornosti. Příští studie by se mohly podrobněji zaměřit na oblast porozumění řeči.

Přínos této případové studie je v několika směrech:

–          Jedná se o první výzkumné ověření účinnosti metody SMITh MUDr. Martina Kučery.

–          Vytvořili jsme modifikaci protokolu, který může být používán muzikoterapeuty, a doplnili tak poměrně strohou zásobu existujících klinických technik zaměřených na spojení muzikoterapie a senzorické integrace. Tyto techniky by mohly být využívány nejen muzikoterapeuty, ale také dalšími profesemi.

–          Celkem 52 hodin záznamu na DLP LENA může být využito nejen pro účely této studie, ale pro další validizaci této technologie, a doplnit tak data z doposud existujících studií [21–23].

Mezi silné stránky této studie patří to, že jsme se snažili zajistit co nejvyšší přesnost realizace cvičení rodiči, čehož bylo dosaženo pravidelnými konzultacemi (realizovanými osobně i online). Při těchto konzultacích bylo korigováno vykonávání aktivit. Rodiče navíc v průběhu intervence dvakrát pořídili videozáznam z domácího cvičení s Marií, který byl konzultován také se supervizorem výzkumu MUDr. Martinem Kučerou.

Limitem této studie je především nízká externí validita a potřeba dalšího výzkumu. Výsledky navíc mohly být ovlivněny observačním charakterem této studie a řadou potenciálních zkreslení. Po celou dobu realizace případové studie probíhala u Marie ergoterapeutická intervence, která se týkala cvičení senzomotorických drah (zejména aktivity zaměřené na stabilitu, koordinaci pohybu a prostorové uvažování). Tato intervence byla nezávislá na výzkumu a mohla mít vliv na jeho výsledky. Nicméně lze alespoň předpokládat, že účinek této intervence byl v průběhu celé studie konstantní. Výsledky mohly být zkreslené také výběrem aktivit, při nichž probíhalo měření na DLP LENA. Dle rozhovoru s rodiči došlo k nárůstu funkční slovní produkce při spontánní hře Marie – v okamžicích, kdy nahlas komentovala své myšlenkové pochody, záměry atd. Pokud by byla měřena produkce slov při těchto aktivitách, není vyloučeno, že by výsledky byly příznivější vůči potvrzení intervence.

Závěr

Tato případová studie, která byla realizovaná u dívky předškolního věku s diagnózou středně funkční dětský autismus, sice neprokázala účinek SMITh na nárůst produkce slov a konverzačních obratů s dospělými, zjistila však, že intervence mohla mít jiné pozitivní dopady na vývoj dívky, zejména v oblasti porozumění řeči a pozornosti. Účinek SMITh je zapotřebí potvrdit prostřednictvím dalších studií, u nichž doporučujeme zvážit zde navržená doporučení pro modifikaci výzkumné metodiky.

Doručeno/Submitted: 15. 7. 2022

Přijato/Accepted: 15. 9. 2022

Korespondenční autor:

Mgr. Radek Harvánek

Žlutická 30

323 00 Plzeň

e-mail: radek.harvanek@gmail.com