Pacient s entrapment syndrómom a. poplitea a infekčnou endokarditídou (kazuistika)

Súhrn

Entrapment syndróm a. poplitea je závažným zdravotným problémom atletických typov mladých, dospievajúcich mužov vo veku 20–40 rokov. Syndróm vzniká kompresiou a. poplitea v zákolennej jamke mediálnou hlavou m. gastrocnemius. Môže ísť o vrodenú deformitu, alebo poruchu pri úpone svalovej hlavy. Opakované traumatizácie artérie napokon vyúsťujú do stenózy, možného úplného uzáveru, alebo vedú k tvorbe aneuryzmy.

Kľúčové slová:
entrapment syndróm – infekčná endokarditída – resekcia aneuryzmy

ÚVOD

Entrapment syndróm a. poplitea (popliteal artery entrapment syndrome – PAES) je závažným zdravotným problémom atletických typov, mladých, dospievajúcich mužov vo veku 20–40 rokov. Často sa vyskytuje u mladých športovcov (rugby, basketbal), alebo vojakov s dobre vyvinutým svalstvom (cvičením dochádza k neustálym kontrakciám svalstva, hypertrofii lýtkových svalov a útlaku artérie svalmi). Syndróm vzniká kompresiou a. poplitea v zákolennej jamke mediálnou hlavou m. gastrocnemius. Môže ísť o vrodenú deformitu, alebo poruchu pri úpone svalovej hlavy. Opakované traumatizácie artérie napokon vyúsťujú do stenózy, možného úplného uzáveru, alebo vedú k tvorbe aneuryzmy. Výskyt syndrómu, podľa niektorých autorov [3, 7], narastá u vojakov a šoférov z povolania.

KAZUISTIKA

Muž, 28 rokov, atletický typ, fajčiar (10 denne), bol v júli 2007 preložený z Infekčnej kliniky FNLP (Fakultná nemocnica Louisa Pasteura) v Košiciach na Koronárnu a arytmologickú jednotku VÚSCH (Východoslovenský ústav srdcových a cievnych chôrob), a.s., Košice so suspektnou infekčnou endokarditídou, dif. dg. myxóm.

Od konca júna anamnesticky prekonal virózu, udával pocit nachladenia. Mal zvýšenú telesnú teplotu a triašky, bolesti hlavy a hrdla. Intermitentne, už niekoľko rokov, udával bolesti pravej podkolennej jamky a pravého lýtka. Bol opakovane vyšetrený ortopédom ako suspektná Bakerova cysta. V predchorobí prekonal zápal pľúc – 1999, v roku 2000 vykonaná tonzilektómia, alergie neguje.

V deň príjmu bola telesná teplota zvýšená do 40 st. C, v liečbe: Ampicilín 4 g i.v. á 6 hod. a Gentamycín 80 mg i.v. á 8 hod. V krvnom obraze dominuje leukocytóza (24,3), elevácia: kreatinín 110, bilirubín 25, AST 1,4; ALT 0,77; CRP 56,6. V močovom sedimente prítomné leukocyty: 4–6, kokovité baktérie, uráty, leukocytárny valec. ECHO kardiografia popisuje na zadnom cípe mitrálnej chlopne laločnatý útvar veľkosti 3,7 x 2,4 cm, v centrálnej časti s dutinou. Opakované ECHO vyšetrenie a transezofageálne ECHO zisťuje akútnu mitrálnu regurgitáciu III. st., ľavá komora dilatovaná s hyperkinézou, ejekčná frakcia 70%.

Vyšetrenie na možné fókusy (otorhinolaryngologické, stomatologické) – negatívne. Pri ultrasonografickom vyšetrení cievneho systému dolných končatín popísaná incipientná trombóza vena poplitea vpravo, opakované ultrasonografické vyšetrenie však nález nepotvrdzuje.

Imunológ odporúča podanie 10 g IVIG, hematológ odporúča: chirurgickú intervenciu, zmenu Gentamycínu na Meronem, podanie antitrombínu III a nízkomolekulárneho heparínu v stredných dávkach, čerstvú zmrazenú plazmu, jeden trombocytárny koncentrát denne. Pri výstupe teplôt boli odobraté tri vzorky hemokultúry – pozitívne (Staphyloccocus aureus, Aspergillus, Candida), ďalej vyšetrenie na cytomegalovírus polymerázovou reťazovou reakciou (PCR) – negatívne, vyšetrenie na prítomnosť Epsteina-Barrovej vírusu – negatívne.

Vzhľadom na veľkosť vegetácie na mitrálnej chlopni, jej emboligénny potenciál a neúspech antibiotickej liečby bolo indikované operačné riešenie. Antibiotická terapia pred operáciou: Gentamycín 80 mg i.v. á 8 hod., Edicyn 1 g i.v. á 12 hod., Benamicyn 300 mg á 8 hod., Diflucan 100 mg i.v. á 24 hod.

Následne realizovaná náhrada mitrálnej chlopne – veľkosť 33 – Saint Jude Medical (SJM), plastika trikuspidálnej chlopne podľa de Vegu na mimotelovom obehu. Po výkone pacient preložený na Oddelenie anesteziológie a intenzívnej medicíny VÚSCH, a.s.

V laboratórnych hodnotách prítomný pokles hemoglobínu, hematokritu, mierna elevácia leukocytov (12,00), prokalcitonín > 0,5, postupný pokles CRP (167...122,8...77,8).

Kontrolné transezofageálne ECHO pooperačne potvrdzuje dobrú funkciu bioprotézy, bez perivalvulárnych vegetácií a bez porúch kinetiky. Pacient sa však po extubácii sťažuje na tŕpnutie dolných končatín, najprv predkolenia, potom stehien. Pri objektívnom vyšetrení angiochirurgom je periféria dolných končatín chladnejšia, Doppler signál v celom rozsahu tepien bilaterálne prítomný.

V priebehu 24 hodín stav progreduje. Ischemické príznaky na oboch dolných končatinách, tŕpnutie a bolesti sú indikáciou k urgentnej operácii na základe CTA (CT angiografia), kde je dokázaná obturácia bifurkácie aorty a tepien dolných končatín vlajúcimi embolami. Realizovaná emergentná embolektómia tepien dolných končatín, kde sú po opakovaných pokusoch Fogartyho katétrom ťažko odstránené tvrdé kusy septických vegetácií. Prítok z iliackých ciev je výdatný a tiež aj retrográdny tok z ľavej dolnej končatiny. Vpravo katétrom prenikáme do a. poplitea l.dx., ďalej katéter nepreniká. Odstránené trombemboly. Návrat krvi z a. femoralis superficialis a a . poplitea bol slabší, ale vzhľadom na celkový stav pacienta v revízii pravej popliteálnej oblasti nepokračujeme. Nasadajúci embolus z bifurkácie aorty bol odobratý na kultivačné vyšetrenie a histológiu. Peroperačne (aj po podaní 5000 j Heparínu) pretrváva hyperkoagulačný stav.

Po cievnochirurgickom výkone je pacient urgentne revidovaný pre krvácanie do pravej pleurálnej dutiny, ktorá bol deň predtým drénovaná pre hemothorax.

Na základe hemokoagulačného vyšetrenia bola upravená dávka nízkomolekulárneho heparínu na 0,8 – 0,6 – 0,8 ml, s.c./denne). Podľa aktuálnych kultivácií bola upravená aj antibiotická liečba: ponechaný Vankomycín, pridaný Gentamycín a Ceftazidim.

Ďalej realizované odbery podľa ordinácií imunológa (EBNA IgG +, CMV IgG slabo +, ENA slabo +, APCA, cANCA, pANCA -, Paul Bunnel -). Záverom histologického vyšetrenia resekátu mitrálnej chlopne sú trombembolické vegetácie s kolóniami G-kokovitých baktérií, taktiež sú prítomné akútne flegmonózne zápalové zmeny, emboly z bifurkácie aorty sú histologicky identické s vyššie uvedeným nálezom.

Ultrazvukové vyšetrenie abdomenu opakovane negatívne.

Pacient je postupne stabilizovaný, nevyžaduje umelú pľúcnu ventiláciu, preložený na lôžkovú jednotku Kardiochirurgického oddelenia VÚSCH, a.s. Opakované ECHO vyšetrenie potvrdzuje regresiu perikardiálneho výpotku, bez jasných vegetácií, postupne dochádza aj k poklesu zápalových parametrov. O 12 dní po angiochirurgickom zákroku sa pacient opakovane sťažuje na narastajúce bolesti pravej dolnej končatiny a parestézie. Objektívne je pravá dolná končatina bez opuchu, pulzácie na periférii pravej dolnej končatiny sú nehmatné, na ľavej končatine v celom rozsahu dobre hmatné. Je prítomná palpačná citlivosť pravého predkolenia dorzálne a v zákolennej oblasti.

Pri ultrasonografickom vyšetrení cievneho systému pravej dolnej končatiny je popísané v zákolennej jame, v úrovni delenia a. poplitea vpravo, ložisko 3,5 x 4 cm so zápalovou infiltráciou okolitých tkanív. Hlboký venózny systém je intaktný. Diferenciálne diagnosticky je nutné vylúčiť možnú Bakerova cystu, infikovaný hematóm ??? Angiochirurg odporúča vazodilatačnú terapiu a CT angiografiu pravej zákolennej oblasti a pravého predkolenia. Realizované vyšetrenie potvrdzuje obliteráciu a. poplitea vpravo. Klinicky zhoršujúci sa nález v dôsledku patologického procesu na arteriálnom systéme a narastanie útvaru v distálnej časti pravého femuru je angiochirurgom indikované na operačné riešenie (Obr. 1). Peroperačne, po vypreparovaní a. poplitea, je diagnostikovaný v proximálnej časti entrapment syndróm pravej popliteálnej oblasti. Podľa klasifikácie: entrapment II. Po uvoľnení caput mediale m. gastrocnemius je arteriálny systém zaistený a postupne prenikáme do oblasti aneuryzmy veľkosti 3,5 x 4 cm. Z okolia uvoľnený aj hematóm veľkosti dvoch mužských pästí. Pri prvej operácii – tromboembolektómii aj napriek precíznej a jemnej operačnej technike došlo k poškodeniu steny aneuryzmy. Z popliteálnej fossy sú na kultivačné vyšetrenie a histológiu odobraté: stena aneuryzmy, nekrotické hmoty. Rýchla peroperačná histológia nepotvrdzuje nádorové zmieny, zápalové zmeny sú však prítomné. V danom fibrózne zmenenom teréne je pre záchranu končatiny vykonaná femoro-tibio-fibulárna rekonštrukcia s autológnou vena saphena magna, ktorá je po našití priechodná (Obr. 2). Stav pacienta je postupne stabilizovaný, avšak v priebehu ďalších troch dní je pacient pre hematóm v rane a neustále presakovanie z operačnej rany indikovaný na opätovnú operačnú revíziu. Pooperačne je opakovane konzultovaný hematológ, mikrobiológ, imunológ, kardiológ a internista. V medikamentóznej terapii podávané antibiotiká: Amikin, Zivoxid, Diflucan, ďalej nízkomolekulárny heparín, vazodilatanciá, antiedematózne látky. Zápalové parametre majú klesajúcu tendenciu (leukocyty 13,1...12,1...14,6...12,7...8,9, CRP 20,8...27,6...23,4). Pacient je postupne vertikalizovaný a rehabilitovaný. Opakované ECHO vyšetrenia srdca potvrdzujú dobrú funkciu bioprotézy, bez patologického nálezu. Pacient je po 53 dňoch hospitalizácie na VÚSCH, a.s., (Klinika cievnej chirurgie – 39 dní) preložený na doriešenie pre pretrvávanie elevácie hladín zápalových markerov na I. internú kliniku FNLP, Košice. Odporučená je kardiologická, hematologická kontrola.

V januári 2008 je pacient opakovane prijatý na Kliniku cievnej chirurgie VÚSCH,a.s., (po štyroch mesiacoch od cievnochirurgického výkonu) pre ultrasonografickým a CTA vyšetrením dokázané rozšírenie distálnej časti a. poplitea vpravo – mimo zóny rekonštrukcie – veľkosti cca 3 x 4 cm, s takmer úplne strombotizovaným lúmenom (Obr. 3).

V ultrazvukovom obraze sú prítomné tri intraluminálne dutiny veľkosti 0,3 cm s nevýrazným turbulentným prúdením. Počas hospitalizácie je realizované podanie sklerotizačnej látky (Tissocol KIT 1,0 mil.) do oblasti reziduálnej pseudoaneuryzmy pod ultrazvukovou kontrolou.

Pri kontrolnom ultrasonografickom vyšetrení pravej popliteálnej jamky je prítomná strombotizovaná reziduálna pseudoaneuryzma v distálnom úseku a. poplitea. Vpich po aplikácii Tissocolu je kľudný, bandáž po 24 hodinách uvoľnená. Pravá dolná končatina je teplá, s hmatnými pulzáciami v celom rozsahu, operačné rany sú zhojené a kľudné. Kontrolná ultrasonografia potvrdzuje dobre priechodnú arteriálnu rekonštrukciu. Pacient je na 6. deň prepustený do ambulantnej starostlivosti. Naďalej je nutný dispenzár u kardiológa a hematológa, v domácej liečbe bola ponechaná stredná dávka nízkomolekulárneho heparínu.

DISKUSIA

Ako prvý popísal anatomickú odchýlku v popliteálnej fosse medik Anderson Stuart v roku 1879. V roku 1925 Chambardel-Dubreuil opísal prípad, v ktorom bola popliteálna artéria od vény separovaná prídatným svalom (m. gastrocnemius). Hamming a Vink v 1959 uskutočnili prvú operačnú dekompresiu entrapovanej popliteálnej artérie v Leidene.

Prípad prvej diagnostiky bol v roku 1962 v talianskej Padove. Až v roku 1965 bol Loveom a Walterom v USA zavedený do praxe názov PAES – popliteal artery entrapment syndrome [3].

Entrapment syndróm a. poplitea sa vyskytuje, ak:

1. je prítomné abnormálne anatomické uloženie medzi a. poplitea a úponmi okolitého svalstva,
2. je svalstvo hypertrofované,
3. je opakovaná arteriálna kompresia (pri cvičení).

Vena poplitea býva poškodená menej často.

Klasifikácia PAES:

• deviácia a. poplitea mediálne od mediálneho úponu m. gatrocnemius (typ I.)
• minimálna mediálna deviácia a. poplitea s entrapmentom prídatných mediálnych štruktúr m. gastrocnemius (typ II.)
• fyziologicky uložená a. poplitea stlačená m. gastrocnemius (typ III.)
• vyššie spomenuté abnormality s kompresiou popliteálnej vény (typ IV.)
• funkčný entrapment (typ V.)

V klinickom obraze sú už v predchorobí prítomné: bolesť, napätie, pocit chladu dolnej končatiny, kŕče v lýtku, kľudové bolesti. Začiatok symptómov je náhly, zvyčajne pri fyzickej námahe (cvičení). Symptómy varírujú, kým sa neobjavia príznaky pri fyzikálnom vyšetrení. Klinicky je entrapment syndróm ťažko vyšetriteľný.

Pre diagnostiku je dôležitý „provokačný test“: pacienta vyzveme k hyperextenzii končatiny a plantárnej extenzii alebo maximálnej pasívnej dorzálnej flexii, ktorá vedie k oslabeniu alebo vymiznutiu pulzov na periférii dolných končatín. Redukcia alebo vymiznutie pedálnych pulzácií počas dorzálnej flexie napomáha diagnostike.

V neskorších štádiách nediagnostikovaného PAES, kedy je artéria už poškodená (lokálna stenóza alebo oklúzia, poststenotická aneuryzma) sú typickými symptómami: akútna ischémia, intermitentné klaudikácie v členku (zvyčajne jednostranné). Symptómy sú prekvapujúce preto, že sa objavia u inak zdravých, mladých ľudí bez výrazných aterogénnych faktorov. Akútny ischemický atak vznikajúci z trombózy in situ vzniká u pacientov s nevyvinutým kolaterálnym riečiskom.

Diferenciálne diagnosticky môže akútnu tepnovú insuficienciu spôsobiť aj akcelerovaná ateroskleróza, trombangitis obliterans, cystická degenerácia adventície, outlet sy adduktorového kanála, mikroembolizácie, Takayashuova arteritída a koagulopátia.

Je potrebné myslieť aj na: arteritídy, neurogénne klaudikácie, ochorenia svalstva, tumory adventície, traumatické poškodenie.

Najpriekaznejšími v diagnostike sú zobrazovacie vyšetrenia (USG, DSA DK, CTAG, MRI) [3, 6].

Dopplerovská ultrasonografia ukáže zmeny v priebehu artérie, variáce vo farebnom móde, vzostupný systolický peak [7].

Invazívna arteriografia je štandardom vo vyšetrení, nepodáva však informácie o muskulárnom systéme. Diferenciálne diagnosticky dokáže odlíšiť cystickú degeneráciu adventície a kompartment syndróm. Napomáha tiež pri určení typu PAES (typ I a II je demonštrovaný mediálnou deviáciou a.poplitea, kým pri funkčnom type je laterálne vychýlenie temer pravidlom) a pri zhodnotení cievnej rekonštrukcie [5].

CT event. 3D CT je vhodným vyšetrením, avšak tiež vyžaduje podanie kontrastného materiálu a ionizačného žiarenia. MRI s/bez gadolínia zobrazuje cievny systém a okolité tkanivá, dokáže dobre zobraziť napr. aneuryzmatické rozšírenie [4].

Liečba PAES je chirurgická. Zahŕňa uvoľnenie svalu, ktorý spôsobuje entrapment a rekonštrukciu postihnutej a. poplitea. Endovaskulárna liečba je neefektívna, pretože nedokáže uvoľniť svalový entrapment, takže aj napriek angioplastike dochádza k opakovaným retrombózam [3, 6, 7].

Chirurgické riešenie je indikované už v skorých štádiách, pretože prognóza ochorenia je jednoznačná. Podľa stavu tepny a žily výkon spočíva v prerušení utlačených tkanív, resekcii a náhrade tepny žilovým transplantátom. Samotná plastika úseku má sklon k recidívam [1, 2, 6].

ZÁVER

V kazuistike demonštrujeme prípad entrapment syndrómu a infekčnej endokarditídy, kde došlo k trombembolickej príhode do oboch dolných končatín. Uvedené komplikácie v dôsledku vopred nepoznanej diagnózy – entrapment syndrómu pravej dolnej končatiny, a celkový kritický stav pacienta s infekčnou endokarditídou po kardiochirurgickom výkone jasne dokazuje, aké náročné je rozhodovanie cievneho chirurga o stanovení priorít a zvážení rizika operácie v neľahkom teréne pre záchranu ohrozenej končatiny.

MUDr. Jana Pobehová

Ružínska 15

040 11 Košice

Slovenská republika

e-mail: jana.pastvova@post.cz