Neobvyklá příčina průjmu – cholecystokolická píštěl: kazuistika a literární přehled

Unusual cause of diarrhoea – cholecystocolic fistula: case interpretation and overview of literature

We report a case of a 72-year-old woman who suffered from diarrhoea with weight loss for several weeks. After exclusion of an infectious cause, the CT and ERCP identified a cholecystocolic fistula, which was finally resolved by surgery leading to an improvement of the patient’s condition.

Keywords:
fistula – aerobilia – diarrhoea

The authors declare they have no potential con icts of interest concerning drugs, products, or services used in the study.

The Editorial Board declares that the manuscript met the ICMJE „uniform requirements“ for biomedical papers.

Submitted:
11. 7. 2015

Accepted:
22. 7. 2015

Autoři: R. Švadlenková ¹; J. Cyrany ¹; T. Fejfar ¹; P. Hoffmann ²; A. Matějková ³; J. Laco ³; M. Kopáčová ¹
Působiště autorů: II. interní gastroenterologická klinika LF UK a FN Hradec Králové ¹; Radiologická klinika LF UK a FN Hradec Králové ²; Fingerlandův ústav patologie, LF UK a FN Hradec Králové ³
Vyšlo v časopise: Gastroent Hepatol 2015; 69(4): 378-380
Kategorie: Klinická a experimentální gastroenterologie: kazuistika
prolekare.web.journal.doi_sk: https://doi.org/10.14735/amgh2015378

Souhrn

V našem sdělení popisujeme případ 72leté ženy vyšetřované pro několik týdnů trvající průjmy s váhovým úbytkem. Po vyloučení infekční příčiny byla dle CT a ERCP identifikována cholecystokolická píštěl, která byla definitivně vyřešena chirurgicky s následnou úpravou zdravotního stavu pacientky.

Klíčová slova:
píštěl – aerobilie – průjem

Úvod

Cholecystokolické píštěle jsou vzácné, jsou pouze kazuisticky popsány v literatuře. Nejčastěji se vyskytují po operačních zákrocích, spontánní píštěle vznikají jen zřídka. Jejich komplikace však mohou být závažné, někdy i život ohrožující.

Popis případu

V roce 2012 jsme přijali k vyšetřovacímu programu 72letou ženu, která byla dva měsíce vyšetřována ve spádové nemocnici pro průjmy, bolesti břicha a váhový úbytek 7 kg za poslední dva měsíce (BMI při přijetí byl 23). Jednalo se o pacientku s nevýznamnou rodinnou anamnézou, v osobní anamnéze měla léčbou korigovanou arteriální hypertenzi a diabetes mellitus II. typu kompenzovaný dietou. Vstupní laboratorní výsledky – krevní obraz, koagulační parametry, močový nález a biochemie včetně výživových parametrů – nevykazovaly hrubší patologii. Opakovaně byl proveden výtěr z rekta s nálezem nepatogenní flóry, negativní byl i toxin a antigen Clostridium difficile. Sonograficky byla zjištěna mírná dilatace intrahepatických žlučovodů a výrazná intrahepatická i extrahepatická aerobilie. Žlučník se nepodařilo diferencovat přesto, že pacientka nebyla po cholecystektomii. Podle CT vyšetření s intravenózním bolusem jodové kontrastní látky byl žlučník svraštělý s prosáknutím okolního pojiva, ke žlučníku byla přitažena hepatální flexura tračníku. Bylo pojato podezření na píštěl žlučníku do hepatální flexury tlustého střeva (obr. 1). Bylo indikováno ERCP vyšetření s papilotomií. Žlučové cesty byly bez patologického obsahu, při nástřiku kontrastní látkou se plnil ductus cysticus a z něj suspektní reziduum žlučníku, ze kterého kontrast postupoval píštělí do oblasti hepatální flexury tračníku (obr. 2). Indikovali jsme koloskopické vyšetření, kde bylo nalezeno difuzní postižení sliznice tračníku ve smyslu mírné kolitidy způsobené chemickým drážděním sliznice přitékající žlučí. Ústí píštěle bylo identifikováno jako drobné jizevnaté vtažení s 3 mm velkým hyperplastickým polypem v hepatálním ohbí. Do těsné blízkosti identifikovaného ústí píštěle byl pro pozdější usnadnění lokalizace nasazen kovový klip (obr. 3).

CT vyšetření – významná aerobilie.
Fig. 1. CT scan – significant aerobilia. — **Obr. 1. CT vyšetření – významná aerobilie. Fig. 1. CT scan – significant aerobilia.**

ERCP – kontrastní látka odtéká ze žlučových cest do tračníku.
Fig. 2. ERCP – contrast medium flowing away from the biliary system into colon. — **Obr. 2. ERCP – kontrastní látka odtéká ze žlučových cest do tračníku. Fig. 2. ERCP – contrast medium flowing away from the biliary system into colon.**

Ústí píštěle v tračníku označené klipem.
Fig. 3. The orifice of the fistula in the colon marked by a hemoclip. — **Obr. 3. Ústí píštěle v tračníku označené klipem. Fig. 3. The orifice of the fistula in the colon marked by a hemoclip.**

S měsíčním odstupem byla pacientka plánovaně operována. Perioperačně bylo nalezeno reziduum žlučníku velikosti 2 × 1 cm tvořené fibrotickou tkání. Ke zbytku žlučníku bylo přitaženo tlusté střevo, které bylo v délce asi 15 cm resekováno a byla našita end‑to‑ end anastomóza. Resekát byl vyšetřen histologicky, patolog popisoval v místě píštěle ve stěně střeva smíšený zánětlivý infiltrát, fibrózu a cholesterolofagické granulomy s obrovskobuněčnou granulomatózní reakcí typu z cizích těles. Cholesterolofagické granulomy (obr. 4) lze nalézt v místech, kde dochází k rozpadu buněk, z jejichž destruovaných membrán se uvolňuje cholesterol, který poté krystalizuje, což je doprovázeno obrovskobuněčnou reakcí. Nachází se proto často v ložiscích zánětu. Do té doby zvažovaná malignita v této oblasti byla tedy definitivně vyloučena. Pooperační období u naší pacientky proběhlo bez komplikací, operační rána se zhojila per primam a nemocné se nyní daří dobře.

Cholesterolofagický granulom – ložisko sestává z obrovských mnohojaderných buněk, které fagocytují či opouzdřují krystaly cholesterolu (vzhledem k rozpuštění cholesterolu v průběhu zpracování tkáně jsou patrny pouze prázdné prostory). Dále jsou přítomny drobné dystrofické kalcifikace fialové barvy (uprosřed) a malé množství žluté žluči (Hematoxylin-eozin).
Fig. 4. Cholesterol granuloma – the site consists of giant multinucleated cells that are phagocytizing or encapsulating cholesterol crystals (only empty spaces are visible as the cholesterol has melted away during tissue processing). Small purple dystrophic calcifications are also visible (in the middle), as well as a small amount of yellow bile (Hematoxylin and eosin staining). — Obr. 4. Cholesterolofagický granulom – ložisko sestává z obrovských mnohojaderných buněk, které fagocytují či opouzdřují krystaly cholesterolu (vzhledem k rozpuštění cholesterolu v průběhu zpracování tkáně jsou patrny pouze prázdné prostory). Dále jsou přítomny drobné dystrofické kalcifikace fialové barvy (uprosřed) a malé množství žluté žluči (Hematoxylin-eozin). Fig. 4. Cholesterol granuloma – the site consists of giant multinucleated cells that are phagocytizing or encapsulating cholesterol crystals (only empty spaces are visible as the cholesterol has melted away during tissue processing). Small purple dystrophic calcifications are also visible (in the middle), as well as a small amount of yellow bile (Hematoxylin and eosin staining).

Diskuze

Píštěle žlučníku do trávicí trubice se vyskytují u 0,9 % všech pacientů, kteří podstupují chirurgický výkon na biliárním traktu [1]. Ke vzniku píštěle vede obvykle akutně probíhající kalkulózní cholecystitida. Během této ataky se přilehlá seróza trávicí trubice zánětlivě změní a adheruje ke stěně žlučníku. Postižená část stěny žlučníku podléhá ischemii a rozvíjí se zde gangréna. V důsledku tlaku způsobeného hromadící se tekutinou ve žlučníku nebo tlaku konkrementu dochází k penetraci nekrotické stěny a přilehlého tračníku a formuje se píštěl [2], která může být symptomatická či asymptomatická. Vždy je třeba diferenciálně diagnosticky uvažovat i nad tumorózním procesem [3]. Nejčastěji se vyskytuje píštěl cholecystoduodenální, dále cholecystokolická (tvoří 10– 20 % biliárních píštělí), nejméně častá je píštěl cholecystogastrická (5 % biliárních píštělí) [4]. Jsou popisovány i případy fistulce na kůži [5]. V těchto případech hovoříme o tzv. zevních biliárních píštělích. Nemocného ohrožují zejména vysokou ztrátou tekutin, která může vést k závažné dehydrataci s prerenálním selháním ledvin. Dalším vážným stavem vyplývajícím z velkých ztrát žluči je hyponatremická acidóza. Žluč totiž obsahuje velké množství natria a bikarbonátu [6]. Jsou popsány i případy krvácení z píštěle do tračníku [7]. Optimálním řešením této komplikace je chirurgická revize. Kazuisticky je jako komplikace cholecystokolické píštěle zdokumentována také přítomnost extraperitoneálního a omentálního abscesu. Takové případy byly dle literatury úspěšně řešeny chirurgicky resekcí píštěle, cholecystektomií a omentektomií části postiženého omenta s abscesem [8]. Nejzávažnější komplikací fistulace ze žlučníku do žaludku či duodena je průchod většího konkrementu, který následně může způsobit vysoký biliární ileus – tzv. Bouveretův syndrom. Vysoký biliární ileus je provázen vysokou mortalitou, která se dle různých studií pohybuje mezi 8 a 30 %. Syndrom se vyskytuje častěji u žen [9]. K diagnostice biliárních píštělí se používá prostý rentgenový snímek břicha, CT, břišní sonografie, ERCP, biliární scintigrafie [10] a vyšetření baryovou kontrastní látkou. Nejčastějším radiologickým nálezem je výrazná aerobilie, která nás zpravidla upozorní, že se může jednat o tuto diagnózu [11]. Pro rentgenologickou diagnózu Bouveretova syndromu v 50– 80 % případů svědčí přítomnost tzv. Rieglerovy triády (tj. známky obstrukce trávicí trubice, detekce ektopicky uloženého konkrementu v trávicím traktu a aerobilie dle CT) [9]. Z pohledu diferenciální diagnostiky je vždy nutné pomýšlet na malignitu. Ta je sice v tomto kontextu málo frekventní, ale literárně je zdokumentován i případ, kdy příčinou fistulace ze žlučníku do tračníku byl invazivní karcinom žlučníku [3,12].

V našem případě byl dominantním symptomem nemocné choleretický průjem, při kterém soli žlučových kyselin stimulují sekreci elektrolytů a vody do lumen tračníku [13]. Úlevu od potíží v tomto případě může do chirurgického vyřešení patologie poskytnout cholestyramin [14]. Ten však u nás není pro tuto diagnózu schválen a není v tomto případě hrazen z veřejného zdravotního pojištění. Při dlouhodobém užívání cholestyraminu hrozí nemocnému avitaminózy z poruch vstřebávání vitaminů rozpustných v tucích. Choleretický průjem můžeme pozorovat i u některých pacientů po resekci terminálního ilea, kdy je do značné míry omezena resorbce žlučových kyselin. U pacientů je indikováno chirurgické řešení. Cholecystokolická píštěl může být operována laparoskopicky či z laparotomie bez rozdílu počtu pooperačních komplikací [1]. V roce 2010 publikovala skupina čínských autorů dva případy úspěšného řešení cholecystokolické píštěle endoskopicky. Jednalo se o dva pacienty s průjmy, u kterých byla verifikována cholecystokolická píštěl. U obou bylo provedeno ERCP, v prvním případě se zavedením 10F duodenobiliárního stentu a ve druhém případě se zavedením 7F plastového stentu. S odstupem sedmi a čtyř měsíců byla duodenobiliární drenáž odstraněna a píštěl již byla zhojená [14].

Závěr

Píštěle žlučníku jsou sice poměrně vzácné, avšak většina lékařů za svou praxi zaznamená jeden či více případů a je nutno na toto onemocnění myslet.

Autoři deklarují, že v souvislosti s předmětem studie nemají žádné komerční zájmy.

Redakční rada potvrzuje, že rukopis práce splnil ICMJE kritéria pro publikace zasílané do biomedicínských časopisů.

Doručeno: 11. 7. 2015

Přijato: 22. 7. 2015

MU Dr. Renáta Švadlenková

II. interní gastroenterologická klinika

LF UK a FN Hradec Králové

Sokolská 581

500 05 Hradec Králové

renata.svadlenkova@fnhk.cz

Zdroje

1. Gora N, Singh A, Jain S et al. Spontaneous colecystocolic fistula: case report. J Clin Diagn Res 2014; 8(3): 164– 165. doi: 10.7860/ JCDR/ 2014/ 7298.4149.

2. Glenn F, Reed C, Grafe WR. Biliary enteric fistula. Surg Gynecol Obstet 1981; 153(4): 527– 531.

3. Ramos‑ De IaMedina A, Medina‑ Franco H. Biliary‑ colonic fistulas. Analysis of 2 cases and literaturere view. Rev Gastroenterol Mex 2002; 67(3): 207– 209.

4. Correia MF, Amonkar DP, Batak SV et al. Cholecystocolic fistula: a diagnostic enigma. Saudi J Gastroenterol 2009; 15(1): 42– 44. doi: 10.4103/ 1319‑ 3767.45054.

5. Misiakos E, Tzepi I, Brountzos I et al. Gallbladder perforation causing a subcutaneous absces. Int J Surg Case Rep 2014; 5(12): 1088– 1090. doi: 10.1016/ j.ijscr.2014.11.001.

6. Sherlock S, Dooley J. Nemoci jater a žlučových cest. 11. vyd. Hradec Králové: Olga Čermáková 2004: 620– 621.

7. Ostiz M, Vila JJ, García Sanchotena JL et al. Cholecystocolic fistula: an uncommon cause of lower gastroentestinal bleeding. An Sist Sanit Navar 2012; 35(3): 511– 515.

8. Hussien M, Gardiner K. Omental and extraperitoneal abscesses complivating cholecystocolic fistula. HPB (Oxford). 2003; 5(3): 194– 196. doi: 10.1080/ 13651820310001315.

9. Hoffmann P, Dvořák P, Vacek Z et al. Vysoký biliární ileus (Bouveretův syndrom). High gallstone ileus (Bouveret’s syndrome). Ces Radiol 2008; 62(1): 74– 78.

10. Edell SL, Milunsky C, Garren L. Cholescintigraphic diagnosis of cholecystocolic fistula. Clin Nucl Med 1981; 6(7): 303– 304.

11. Schiemann U, Dayyani V, Müller‑ Lisse UG et al. Aerobilia as aninitial sign of a cholecystoduodenal fistula – a case report. MMW Fortschr Med 2004; 146(35– 36): 39– 40.

12. Dwivedi AN, Kumar S, Rana S et al. Transmural invasion of hepatic flexure of colon causing cholecystocolic fistula by aggressive gallbladder carcinoma. World J Surg Oncol 2013; 11: 86. doi: 10.1186/ 1477‑ 7819‑ 11‑ 86.

13. Field M. Bile salt‑induced diarrhea: the cellular mechanism. J Clin Invest 1993; 92(5): 2091.

14. Toll EC, Kelly MD. Successful management of cholecystocolic fistula by endoscopic retrograde cholangiopancreatography: a report of two cases. Hong Kong Med J 2010; 16(5): 406– 408.